ASH 2010
Transcription
ASH 2010
kongressiraportti ASH 2010 The American Society of Hematology Annual Meeting 4.–7.12.2010, orlando, florida, USA Kimmo Porkka ja Tarja-Terttu Pelliniemi: 2 Päätoimittajien terveiset Hanna Koskela: 4 KML Freja Ebeling: 10 Myelodysplastiset oireyhtymät Kim Vettenranta: 16 Istukkaveri Maija Itälä-Remes: 22 Akuutin leukemian syyt selviämässä Marko Vesanen: 32 Myelooman kahdet kasvot Riikka Räty: 36 Uusia tuloksia lymfoomien hoitotutkimuksista Sanna Siitonen: 42 Signaalit laboratoriosta klinikkaan Pääkirjoitus Päätoimittajat Kimmo Porkka ja Tarja-Ter ttu Pelliniemi Amerikan hematologiyhdistyksen (ASH) järjestyksessään 52. vuosikokous järjestettiin jälleen aurinkoisessa, mutta melko vilpoisassa Orlandossa – arktisen hauska itsenäisyyspäiväjuhla jäi varmasti kaikille pysyvästi mieliin. Paikalla oli perinteiseen tapaan suuri joukko kliinikkoja ja tutkijoita kaikilta mailta ja mantereilta, vahva edustus myös Fennoskandiasta. ASH-kokouksen yhtenä kohokohtana olivat jälleen palkintoluennot. Ham-Wassermann luennon piti mefistomainen Tsvee Lapidot Weissmann-instituutista Israelista otsikolla ”The Brain Bone Blood Triad: Traffic Lights of Stem Cell 2 ASH 2010 Homing and Mobilization”. Luennoitsijan pari vuosikymmentä kestänyt tutkimuskaari oli vaikuttava esimerkki pitkäjänteisestä, omaperäisestä perustutkimuksesta, josta on poikinut useita sovelluksia potilaiden hoitoon. E. Donnall Thomas -luennoitsijana oli Leonard Zon Bostonista ja oli yllättävää kuinka helppotajuisesti ja mielenkiintoisesti zebrakalojen panoksesta hematopoieesin perusmekanismien löytämiseen esiintyjä osasi sanansa asettaa. Esitys päättyi palkinnonsaajan videolta esittämään sympaattiseen trumpettisooloon ja pitkiin aplodeihin. Kaikki palkintoluennot ja erityissessiot ovat katseltavissa ja kuunneltavissa osoitteessa ash.eventmediasite.com/webcasts.htm. Suomalaisittain yksi ehdoton huippuhetki oli Hanna Mikkolan (UCLA, ks. mikkolalab.com) upea ja uutta luotaava varhaisia hematopoieettisia kantasoluja käsitellyt kutsuluento Scientific subcommittee –esitelmäsarjassa. Luonteva esiintyminen, sujuva englanninkieli ja tärkeän aiheen läpikotainen hallinta herätti ei niin pientä ylpeydentunnetta uuden tutkijasukupolvemme puolesta. Ja toivon mukaan hivenen kateutta länsinaapureissa. Kokouksen yksi orastava teema oli potilaskohtaisesti räätälöity hoito (personalized medicine; Duodecimin sanastolautakunnan käännösehdotuksena ”yksilöllistetty hoito”), joka perustuu potilaan leukemiasoluista määritettyyn geenien ja/tai proteiinien laajamittaiseen profilointiin, johon mm. uuden polven sekvensointilaitteisto antaa aivan uuden mahdollisuuden (ks. Maija Itälä-Remeksen artikkeli AML-genomiikasta). Kerätyn tiedon määrä on valtava ja sen hallinta ja analysointi on haastavaa ja vielä uomiaan hakevaa. Erityinen haaste on tiedon esittäminen niin, että siitä voidaan tehdä konkreettisia hoitopäätöksiä, jotka ovat erityisen akuutteja potilailla, joiden tauti on relapsoitunut. Kattava biopankkitoiminta, joka meilläkin on orastamassa, on tiedon tehokkaan hyödyntämisen edellytys. Korkealuokkaisten näytteiden tallennus on varmuudella hyvää korkoa tuottavaa biobisnestä, joka tulisi olla kiinteä osa sairaaloiden laboratorioliikelaitoksia. Muutaman vuoden takaisen perinteen mukaisesti ASH:n vuosikokous päättyi ”Best of ASH”- sessioon. Aihevalinnasta vastasivat David Scadden (vuoden 2010 William Dameshek palkinnon voittaja ja ansioitunut kantasolututkija) Harvardin yliopistosta ja Robert Hromas New Mexicon yliopistosta. Session aiheiksi he valitsivat kaksi kokouksessa keskeisesti esillä ollutta teemaa. Ensinnäkin kantasolujen ja luuytimen mikroympäristön vuorovaikutuksen ja sen merkityksen kantasolujensiirrossa ja kemoterapian jälkeisessä hematopoieesin toipumisessa. Toiseksi koko genomin analysoinnin tarjoaman mahdollisuuden tunnistaa hematologisten sairauksien syntymekanismit ja löytää uusia täsmähoidon kohteita. Diagnostiikka ja hoidot siis kehittyvät vauhdilla, joka on toki potilaiden ja hoitavien lääkäreiden silmissä ilahduttavaa. Potilaat elävät pidempään ja hoitolinjojen määrä suurenee. Uudet hoidot eivät toistaiseksi useinkaan ole parantavia hoitoja vaan elämää pidentäviä ja joskus myös sairastuvuus säilyy suurena, kuten näemme myelooma- ja KLL-potilaiden osalla. Tämä tarkoittaa sekä potilasmäärän tasaista ja nopeaa lisääntymistä mutta myös hoidon muuttumista entistä haasteellisemmaksi ja resursseja sitovaksi. Nuorta ja innostunutta hematologiverta kaivataan siis entistä enemmän juuri nyt. Kirjoituksissa viitteet ovat merkitty asbtraktinumerolla, joita vastaavat abstraktitekstit löytyvät osoitteesta bloodjournal.org. Sähköinen versio tästä ja aiemmista ASH-raporteista löytyy SHY-ohjesivuilla (hematology.fi/ash). Antoisia lukuhetkiä! Kimmo Porkka & Tarja-Terttu Pelliniemi ASH 2010 3 KML Krooninen myelooinen leukemia (KML) on yksi laajimmin tutkituista maligniteeteista ja translationaalisen lääketieteen tutkimuksen malliesimerkki. Se on myös ensimmäinen pahanlaatuinen verisairaus, johon kehitettiin suoraan taudin molekylaariseen patogeneesiin vaikuttava täsmälääke, imatinibi. Philadelphia(Ph)-kromosomi, translokaation seurauksena syntyvä poikkeava BCR-ABL1-fuusiogeeni ja jatkuvasti aktiivinen tyrosiinikinaasi antavat mahdollisuuden kohdennettuun hoitoon tyrosiinikinaasinestäjillä (TKI) ja keinot jäännöstaudin seurantaan molekyylitasolla. IRIS-tutkimuksen 8-vuotistulokset Ensimmäinen kaupalliseen käyttöön tullut TKI imatinibi otettiin käyttöön noin 11 vuotta sitten. Tämänhetkinen standardiannos on 400 mg/ vrk. Vuonna 2010 julkaistiin IRIS-tutkimuksen 8-vuotistulokset (Hughes et al. 2010). Kahdeksan vuoden kohdalla 55 % imatinibi-potilaista oli edelleen mukana tutkimuksessa, ja 45 % oli keskeyttänyt tutkimuksen erilaisista syistä johtuen (haittavaikutukset 6 %, vasteen menetys 16 %). Täydellisen sytogeneettisen vasteen (CCyR, Ph+ 0 %) oli saavuttanut 82 % potilaista, ja viimeistään 18 kk kohdalla saavutettu CCgR ennakoi hyvin säilyvää vastetta. Niillä potilailla, joilla oli 12 kk hoidon jälkeen saavutettu merkittävä molekylaarinen vaste (MMR, BCR-ABL1/ABL1 ≤ 0,1 % IS), ei todettu seuranta-aikana taudin etenemistä kroonisesta vaiheesta akseleroituneeseen vaiheeseen (AP) tai blastikriisiin (BC). Kahdeksan vuoden aikana vuosittainen taudin eteneminen oli vain 1,5 %, 2,8 %, 1,8 %, 0,9 %, 0,5 %, 0 %, 0 % ja 0,4 %. Vaste näyttäisi siis säilyvän hyvin, kun se kerran on saavutettu. Seurannan 4 ASH 2010 aikana ei tullut ilmi imatinibi-hoidon pitkäaikaishaittavaikutuksia. Hoitovasteen arviointi Toisen polven tyrosiinikinaasinestäjien tultua markkinoille imatinibin rinnalle vasteen mahdollisimman varhainen arvio on tullut yhä tärkeämmäksi. European LeukemiaNet (ELN) on julkaissut vuonna 2009 viimeisimmät suositukset KML:n hoidosta, ja niiden mukaan myös MMolR 12 kk kohdalla olisi tavoiteltava vaste. Yhteenvetotutkimuksessa (#668) verrattiin imatinibipotilaiden CCyR- ja MMR-vasteita 12 kk kohdalla kahdeksassa eri tutkimuksessaa, joissa oli yhteensä 2 466 potilasta. CCyR-osuudet vaihtelivat välillä 49–88 % (mediaani 66 %) ja MMRosuudet välillä 15–65 % (mediaani 33 %). Tutkimukset voitiin jakaa kahteen ryhmään CCyRja MMR-osuuksien suhteen perusteella (ryhmä 1 2,35–4,00, ryhmä 2 1,31–1,90). Näiden kahden ryhmän CCyR-tasot olivat samanlaisia (64 % vs. 67 %), mutta MMR-tasot erosivat toisistaan (22 % vs. 40 %). CCgR näyttää siis olevan perustellumpi valinta hoitovasteen seurantaan 12 kk kohdalla kuin MMolR. Mitä tehdä, jos imatinibi-hoidolle ei saada riittävää vastetta? ELN-suositusten mukaisten kriteerien perusteella noin 25 % imatinibilla hoidetuista potilais- Hanna Koskela erikoistuva lääkäri, väitöskirjatyön tekijä Hematologinen tutkimusyksikkö, HYKS ta ei saavuta riittävää hoitovastetta. Imatinibiannoksen nosto ei näyttäisi ratkaisevan tilannetta: ISTAHIT-tutkimus (#2271) vertaili keskenään imatinibi-hoitoa kahdella eri annoksella. Ryhmä A käytti imatinibia alusta saakka annoksella 400 mg/vrk (n = 113), ryhmä B (n = 114) sai ensimmäiset 6 kk imatinibia 800 mg/vrk. Vasteet tulivat selvästi nopeammin ja parempina ryhmässä B, mutta yllättäen kokonaisselviytyminen tai taudin progressio eivät eronneet seurannan aikana (seuranta-ajan mediaani oli 673 päivää). Hematologisia haittoja oli huomattavasti enemmän ryhmässä B. Imatinibin annosta ei siis ole suositeltavaa nostaa nykyisestä paremman hoitovasteen toivossa. Toisen polven tyrosiinikinaasiinhibiittoreiden asema Toisen polven tyrosiinikinaasit (dasatinibi ja nilotinibi) hyväksyttiin alun perin toisen linjan hoidoksi potilaille, jotka eivät saa vastetta imatinibille, tai eivät haittavaikutusten vuoksi pysty sitä käyttämään. Faasi II:n tutkimukset ovat alkaneet molemmilla v. 2005. Nilotinibi ja dasatinibi estävät BCR-ABL1:n toimintaa moninkertaisesti imatinibiin verrattuna, ja tehoavat myös useimpiin sen mutatoituneisiin muotoihin. Tätä kirjoittaessa European Medicines Agency (EMA) on hyväksynyt molemmat käytettäväksi myös ensilinjan hoitona. DASISION (#206) on faasi III-tutkimus, jossa verrataan dasatinibia (100 mg/vrk, n = 259) ja imatinibia (400 mg/vrk, n = 260) ensilinjan hoitona. 18 kk tuloksissa CCyR:n saavuttaneita oli selvästi enemmän dasatinibi-ryhmässä (78 % vs. 6 ASH 2010 70 %). Mitä tahansa aikapistettä tarkastellessa dasatinibi-ryhmän potilaat olivat myös saavuttaneet MMR:n useammin kuin imatinibi-ryhmän potilaat (57 % vs. 41 %). Stabiili tautitilanne oli yhtä yleistä molemmissa ryhmissä 18 kk kohdalla (dasatinib 94,9 % vs. imatinib 93,7 %), kokonaisselviytyminen oli 96,0 % vs. 97,9 % Kuusi potilasta (2,3 %) dasatinibi-haarassa ja 11 (4,3 %) imatinibihaarassa keskeytti hoidon huonon vasteen vuoksi. Lääkkeen sivuvaikutuksen vuoksi keskeytti harva potilas: 6 % ja 4 %. Pleuranesteen kertyminen (enintään lievä-keskivaikea) oli ainoastaan dasatinibiin liittyvä haittavaikutus, mutta hoitui lyhyillä lääketauoilla ja/tai diureeteilla/kortikosteroidilla eikä huonontanut hoitovastetta (#2282, DASISIONIN alatutkimus). Tulokset tukevat dasatinibin käyttöä KML:n ensilinjan hoitona, vaikkakin kokonaisselviytyminen ja tautivapaa tilanne eivät merkitsevästi eronneet ryhmien välillä 18 kk aikapisteessä. Nilotinibin suhteen päivitettiin iso ENESTnd-tutkimus 18 kk tuloksilla (#207). Tutkimuksessa on kolme hoitolinjaa: nilotinibi 600 mg/ vrk (nykyinen suositusannos, n = 282), nilotinibi 800 mg/vrk (n = 281)ja imatinibi 400 mg/ vrk (n = 283). 18 kk kohdalla vastaavat MMRluvut olivat 66 %, 62 % ja 40 %. ELN-kriteerien mukaan arvioituna huonon hoitovasteen osuus eri ryhmissä oli 2 %, 2 % ja 11 %. KML:aan liittyviä kuolemia oli eri ryhmissä 2, 1 ja 8. Molemmat lääkkeet olivat hyvin siedettyjä: lääkityksen lopetti kesken 7 %, 12 % ja 9 %. Kokonaisselviytymisessa ei ollut suuria eroja ryhmien välillä 18 kk kohdalla (98,5 % vs. 99,3 % vs. 96,9 %). GIMEMA-tutkimuksessa (#359) seurattiin kolmen vuoden ajan nilotinibia 800 mg/vrk ensilinjan hoitona käyttäviä potilaita (n = 73). CCyR:n oli 24 kk kohdalla saavuttanut 92 %, MMR:n 82 %. Täydellisessä molekylaarisessa vasteessa (CMR) oli 24 kk aikapisteessä 12 %. Suurin osa potilaista pystyi käyttämään lääkettä tavoiteannoksella (74 %). Kolme potilasta joutui keskeyttämään hoidon amylaasi/lipaasiarvojen nousun vuoksi, muutoin haitat olivat lieviäkeskivaikeita. 30 kk kohdalla kokonaisselviytyminen oli 99 %. Tulokset olivat siis samansuuntaisia kuin DASISION-tutkimusessa: vaste nilotinibille saatiin paremmin ja nopeammin verrattuna imatinibiin, ja hoito vaikuttaa seurannan puitteissa turvalliselta. Erot kokonaisselviytymisessä olivat pieniä. Molemmat toisen polven tyrosiinikinaasinestäjät ovat tutkimuksissa olleet imatinibia tehokkaampia sytogeneettistä ja molekylaarista vastetta tarkasteltaessa, mutta erot ovat olleet pienempiä kokonaisselviytymisen suhteen. BCR-ABL1 on mutageeninen, ja voi aiheuttaa uusia mutaatioita paitsi muualle genomiin, myös itseensä. Näin ollen nopea hyvän vasteen saavuttaminen saattaisi olla edullista, jotta vältetään vastetta heikentävät mutaatiot. Toisen polven TKI:t estävät BCR-ABL1:n toimintaa useista mutaatioista huolimatta, ja resistenssin kehit- tyminen olisi epätodennäköisempää, kun hoito ei valikoi lääkkeille resistenttejä soluklooneja. Haittavaikutusprofiililtaan toisen polven lääkkeet eroavat toisistaan; dasatinibiin erityisesti liittyvää pleuranesteilyä ei ole todettu nilotinibipotilailla. Nilotinibihoitoon liittyy joskus lipaasija maksa-arvojen suurenemista sekä pidentyvää QT-aikaa. Nilotinibin imeytyminen vaatii tyhjän vatsan, jonka vuoksi kaksi tuntia ennen ja tunti jälkeen lääkkeenoton ei saa syödä. Imatinibin käyttöä ensilinjan hoitona puoltavat sen hyvä siedettävyys, pisin käyttökokemus ja edullisempi hinta. Suurin osa potilaista saa hyvän vasteen imatinibille. Vastetta voitaneen tulevaisuudessa ennustaa imatinibin toi- Hoitosuositukset KML:n suhteen tulevat uudistumaan toisen polven TKI:en noustessa imatinibin rinnalle ensilinjan hoitona. sen polven TKI:stä eroavan farmakokinetiikan avulla: imatinibin solunsisäinen pitoisuus riippuu OCT-1 (human organic cation transporter 1)- ja ja MDR1 (multidrug resistance 1)-proteiineista, jotka kuljettavat imatinibin solukalvon läpi sisään ja ulos. Toisen polven TKI:t eivät ole niistä riippuvaisia. German CML-Study IV:n yhteydessä analysoitiin OCT-1:n ja MDR1:n yhteyttä vasteeseen imatinibihoidolle (#671). Ne potilaat, joilla OCT-1 ja MDR1-ekspressio olivat korkeita ASH 2010 7 kvantitatiivisella PCR:llä mitattuna, saavuttivat myös paremmin CCyR:n ja MMR:n. Kenelle kantasolujensiirto? Imatinibihoidon epäonnistuttua puutteellisen tehon tai haittavaikutusten vuoksi mahdollisia hoitolinjoja ovat toisen polven TKI:t, kantasolujen siirto tai kliiniset lääketutkimukset. Potilaat, joilla on primaarinen tai hankittu resistenssi imatinibille, saavat toisen polven TKI:lle CCyR:n vain noin 50 % tapauksista, ja noin 15 % menettää sen kahden vuoden seurannassa. Hammersmith-pisteytys (#3409) voi auttaa ennustamaan vastetta toisen linjan hoidolle: mukana oli 177 kroonisen vaiheen KML-potilasta ja pisteitä annettiin perustuen aiempaan sytogeneettiseen vasteeseen imatinibille, Sokal-pisteisiin ja neutropeniaan imatinibin aikana (taulukko 1). Vuoden kohdalla CCgR oli saavutettu 73 %:lla pienen riskin, 40 %:lla keskiriskin ja 23 %:lla suuren riskin ryhmässä. Vastaavasti seurannan aikana vaste säilyi ilman haittatapahtumia/taudin etenemistä 89 %:lla, 70 %:lla ja 55 %:lla. Hammersmithpisteytys voisi tulevaisuudessa auttaa erottamaan varhaisemmassa vaiheessa potilaat, joille täytyy alkaa suunnitella kantasolujensiirtoa. Tulevaisuuden näkymiä Hoitosuositukset KML:n suhteen tulevat uudistumaan toisen polven TKI:en noustessa imatinibin rinnalle ensilinjan hoitona. Esimerkki mahdollisista uusista hoitolinjoista on aloitus toisen polven TKI:llä tarkoituksena saavuttaa nopeasti hyvä vaste ja välttää mutaatioiden syntyminen 8 ASH 2010 BCR-ABL1:n. Hyvän vasteen saavuttamisen jälkeen voitaisiin siirtyä edullisempaan ylläpitohoitoon imatinibilla. Imatinibin farmakokinetiikkaan liittyvät tekijät tulevat varmasti myös ohjaamaan yksilöllisiä hoitolinjoja. Lupaavia tuloksia on saatu vasteen säilymisestä TKI-hoidon keskeytyksen jälkeen potilailla, jotka ovat saavuttaneet täydellisen molekylaarisen vasteen. Tulevaisuudessa haasteena on hoidon kohdistaminen luuytimessä oleviin KML-kantasoluihin, jotta tauti saadaan pysyvästi parannettua. Mahdollisia uusia lääkkeitä KML:n hoitoon Ponatinibi Ponatinibi on uusi multikinaasiestäjä, joka tehoaa myös BCR-ABL1:n T315I-mutaatiota vastaan. Faasi I-tutkimuksessa (#210) tutkittiin kroonisen ja edenneen vaiheen KML- (n = 57) sekä Ph+ ALL -potilaita(n = 3), jotka olivat saaneet huonon vasteen aiemmille hoidoille. KML-potilaista 94 % sai CHR:n, 63 % merkittävän sytogeneettisen vasteen. T315Imutaatiota kantavilla kroonisen vaiheen KML-potilailla vastaavat luvut olivat 100 % ja 82 %. Edenneen vaiheen KML- ja Ph+ ALL-potilailla vaste oli odotetusti huonompi; 31 % ja 19 %. Haittavaikutusprofiili oli hyväksyttävä. SMO-inhibiittorit Sonic hedgehog (Shh) on solujen, erityisesti kantasolujen, kasvuun liityvä proteiini. Smoothened (SMO)-proteiini aktivoi Shh:ta. SMO-inhibiittorit ovat lupaavia lääkkeitä yhdistettynä TKI:n, sillä ne estävät erityisesti TKI:lle luonnostaan resistenttien leukeemisten kantasolujen kasvua. Hiirimallin (#1223) avulla on tutkittu SMO-inhibiittorin ja dasatinibin vaikutusta immunosuppressoituun hiireen siirrettyihin KML-kantasoluihin. SMO-inhibiittori ainoana hoitona pienensi ainoastaan pernan kokoa. Pelkkä dasatinibi ei eradikoinut leukeemisia kantasoluja luuytimestä tai maksasta. Yhdistelmähoito vähensi selvästi enemmän maksa-ja luuydininfiltraatiota, eivätkä leukeemiset solut muodostaneet näillä hiirillä kasvupesäkkeitä. Faasi I-tutkimus dasatinibilla ja SMO-inhibiittorilla alkaa lähiaikoina Helsingissä. taulukko 1: Hammersmith-Pisteytys Muuttujat Vaste Pisteet Paras sytogeneettinen vaste imatinibihoidon aikana CCyR 1–94 % Ph+ > 95 % Ph+ 0 1 3 Sokal-pisteet Matala Keski-/korkea riski 0 0,5 Neutropenia Ei Kyllä 0 1 Hammersmith-pisteet < 1,5 ennustavat hyvää vastetta 2. polven TKI:lle. Pisteet ≥ 2,5 ennustavat huonoa vastetta. Pisteet ≥ 1,5 mutta < 2,5 ovat keskiriskin aluetta. ASH 2010 9 Myelodysplastiset oireyhtymät – luokitus tarkentuu ja hoitovaihtoehdot lisääntyvät ASH 2010 -kokous Orlandossa vahvisti käsitystäni siitä, että myelodysplastinen oireyhtymä (MDS) on heterogeeninen tautiryhmä. Tautisolujen perimän ja ilmiasun tarkka selvittäminen (koko genomin tai mutaatioiden seulonnalla, geeniekspressioprofiloinnilla ja virtaussytometrisella immunofenotyypityksellä) osoittaa, että MDS on jaettavissa yhä spesifisempiin ja usein varsin pieniin alaluokkiin. Tutkimukset ovat paljastaneet uusia ennusteeseen ja hoitovasteisiin assosioituvia geenejä ja niiden toiminnan poikkeavuuksia. Hoitotutkimusten painopisteenä olivat atsasitidiinin ja kantasolujensiirtojen lisäksi mm. rautakuorman merkitys ja uudet lääkehoidot. Geeneistä osviittaa sekä riskiluokitukseen että hoitolinjoihin Yli puolella MDS-potilaista luuytimen karyotyyppi on normaali perinteisessä G-raitatutkimuksessa. Tämän ryhmän sisällä osoitettiin nyt ennusteeseen kytkeytyviä geneettisiä alaryhmiä. Kun 438 MDS-potilaan näytteistä seulottiin laajasti myelooisiin maligniteetteihin ja muihin syöpiin liittyviä geenejä, löytyi pistemutaatioita yli 15 geenissä (#300). 50,9 %:ssa näytteistä havaittiin tässä seulonnassa vähintään yksi tällainen mutaatio; puolessa näistä näytteen karyotyyppi oli normaali. Useimmin mutatoituneet geenit olivat TET2 (18 %), ASXL1 (14 %), RUNX1 (8 %) ja TP53 (7 %). Joidenkin geenien mutaatiot assosioituivat tiettyihin kliinisiin piirteisiin, kuten RUNX1, NRAS ja TP53 pienempään trombosyyttilukuun. Nämä mutaatiot liittyivät myös suurempaan blastiosuuteen ytimessä, samoin kuin CBLgeeninkin mutaatiot. Mutaatiot RUNX1-, TP53ja ASXL1-geeneissä, joita todettiin 26,3 %:lla, ennustivat itsenäisesti lyhyempää elossaoloa. 10 ASH 2010 TET2-geenin tehtävä on 5-metyylisytosiinin muuttaminen 5-hydroksimetyylisytosiiniksi (5-hmC). Jälkimmäisen pitoisuus on sen vuoksi matala mutatoituneiden luuydinsolujen genomissa. Plenary-sessiossa nuori Anna Jankowska esitti myelooisia maligniteetteja käsittävän 102 potilaan aineiston eurooppalais-amerikkalaisen yhteistyötutkimuksen tuloksia (# 1). TET2-mutatoituneilla genomisen DNA:n 5-hmC-tasot olivat entsyymi-inaktivaation seurauksena merkitsevästi matalammat kuin mutatoitumattomissa (wt) tai kontrollinäytteissä. Hiiri- ja soluviljelytutkimukset sekä potilasnäytteiden metylaatiomallianalyysit tukivat TET2-geenin merkittävää roolia myelooisten maligniteettien epigeneettisessä säätelyhäiriössä. Toisaalta yllättävästi myös 18 %:ssa wt-TET2-näytteistä oli matala 5-hmCtaso. Tämän ajateltiin voivan selittyä joko vielä löytymättömillä TET2-mutaatioilla tai muiden toistaiseksi identifioimattomien proteiinien, kuten IDH1:n tai DNMT3:n, mutaatioilla, jotka saattavat vaikuttaa TET2-aktiivisuuteen. Freja Ebeling osastonylilääkäri HYKS, hematologian klinikka CD34-positiivisten solujen geeniekspressioprofiloinnilla voitiin 125 MDSpotilaan aineistossa osoittaa CDH1-, LEF1- ja WT1-yliekspressioiden assosioituvan lyhyempään elossaoloaikaan. Niitä veikattiin ensimmäisiksi validoiduiksi molekyylitason ennustemarkkereiksi MDS:ssa (#298). AML:ssa on todettu DNMT3A-mutaatioita esiintyvän 22 %:lla ja niiden assosioituvan huonoon ennusteeseen. 150 MDS-potilaan aineistossa St. Louisista todettiin 8 %:lla heterotsygoottinen DNMT3A-mutaatio. Nämä potilaat eivät eronneet muista ytimen morfologian, blastiosuuden tai karyotyypin suhteen, mutta heidän elossaoloaikansa oli merkittävästi lyhyempi (#608). Allogeeninen kantasolujensiirto on MDS:ssa edelleen ainoa potentiaalisesti parantava hoito. Pitkäaikainen hoitovaste saadaan noin kolmasosalle potilaista. Perinteisetkin tautiluokitukset tarkentuvat Laajalti käytetty IPSS-ennusteluokitus on osoittautunut jonkin verran epätyydyttäväksi nimenomaan matalamman riskin tautiryhmien jaottelussa. Trombosytopenian tärkeä merkitys ennusteeseen ei siinä välttämättä tule esiin ja sytogenetiikan merkitys on suhteessa alipainotettu. Etenkin amerikkalaistutkijat kaipasivat ennusteluokitusta, jossa ei tarvittaisi morfologiaa, ”prognostic classifications in MDS should not be based on subjective morphological assessments that requi- 12 ASH 2010 re access to expert hematopathologists”, ja esitettiin MD Anderson Prognostic Model -luokitus. Se perustuu ikään, suorituskykyyn, blastiprosenttiin, trombosytopenian asteeseen, sytogenetiikkaan, leukosyyttilukuun ja transfuusiotarpeisuuteen. Tästä ajattelee, kuinka onnellisia saamme olla meikäläisten morfologikkojen korkeasta ammattitaidosta. Toukokuussa 2011 MDS Foundation järjestää Edinburghissa kokouksen, jossa on tarkoitus kehittää kansainväliseen käyttöön uusi ennusteluokitus IPSS-luokitusta korvaamaan. Kestää varmaan kuitenkin vielä tovin, ennen kuin ylläkuvatusta uusien markkeritarjokkaiden tulvasta seuloutuvat toistettavimmat, helpoimmat ja ennustavimmat, jotka etenevät rutiinikäyttöön, ja kliinikolla on käytettävissään MDS:n riskiluokitus, jossa on myös mutaatio- tai geeniekspressiomuuttuja mukana. Demetylaatiohoito atsasitidiinilla Noin 50 % MDS-potilaista saa vastetta metylaatiota purkavalla atsasitidiinilla, ja olisi hyödyk- si löytää vastetta ennakoivia mittareita. TET2geenin mutaatiot ennustivat parempaa atsasitidiinihoitovastetta MDS:ssä (82 % vs. 45 %) riippumatta esim. karyotyypistä 103 potilaan ranskalaisaineistossa, jossa oli mukana myös AML/MDS-potilaita (#439). TET2-mutaatiot eivät tässä tutkimuksessa kuitenkaan assosioituneet vasteen kestoon tai elossaoloaikaan. Polycomb-geenikompleksiin kuuluvien ASXL1:n ja EZH2:n mutaatiot liittyivät parempaan hoitovasteeseen ja myös elossaoloaikaan atsasitidiinihoidolla (#125). Niiden MDS-potilaiden ennuste, jotka eivät saa vastetta atsasitidiinihoidolle tai joiden tauti uusiutuu vasteen jälkeen, on nykyhoidoilla huono. MDS-potilaita ja MDS:n kautta leukemisoituneita potilaita käsittävässä 565 potilaan ranskalaisaineistossa elossaoloajan mediaani oli vain 6 kk hoidon vasteettomuuden tai vasteen menetyksen toteamisen jälkeen. Tässä potilasryhmässä selvisivät parhaiten ne, joille oli voitu tehdä allogeeninen kantasolujensiirto ja ne, jotka olivat saneet kokeellisia hoitoja, kuten epigenetiikkaa tai immuunivastetta muuntavia lääkkeitä (#443, Kuva 1). Kokeellisista hoidoista hypometyloivan hoidon epäonnistuttua raportoitiin Orlandossa tuloksia mm. tyrosiinikinaasiestäjä erlotinibilla (#1854), nukleosidianalogi sapasitabiinilla (#1857), klofarabiinilla (#1869), bentsyl-styryl-sulfonijohdannainen ON01910.Na:lla (#2944, #4010), vorinostaatin ja matala-annos-sytarabiinin yhdistelmällä (#4003) sekä ”bystander”-rokote-lenalidomidikombinaatiolla (#2925). Atsasitidiini tulevaisuudessa suun kautta? Pitempiaikainen päivittäinen atsasitidiinin annostelu voisi teoreettisesti pitää demetylaatiota paremmin yllä kuin 7 päivän annostelu. Aiempi 7 päivän tutkimus oraalisella atsasitidiinillä osoitti lääkkeen olevan turvallinen ja kliinisesti aktiivinen myös peroraalisesti annosteltuna (Blood 2009;114:A117). Nyt esitetyssä tutkimuksessa 25 potilasta sai joko 200 mg x 2 tai 300 mg x 1 atsasitidiiniä per os 14 tai 21 päivän ajan neljän viikon sykliä kohden lupaavin kliinisin vastein (OR 67 %) ja yleisesti hyvin siedettynä, ilman lääkkeen kumuloitumista (#603). Kantasolujensiirrot MDS:ssä: kenelle ja missä vaiheessa? Allogeeninen kantasolujensiirto on MDS:ssa edelleen ainoa potentiaalisesti parantava hoito. Pitkäaikainen hoitovaste saadaan noin kolmasosalle potilaista. MDS on etenkin iäkkäiden tauti, mutta Education bookin minikatsauksessa usea aineisto osoitti, ettei pitkäaikaisvasteen todennäköisyys kytkeytynyt potilaan ikään. Rationaalinen lähestymistapa on ottaa huomioon mm. transfuusioriippuvuus, sytogeneettinen löydös, lisäsairaudet ja WHO-tyyppi arvioitaessa siirron roolia yksittäisellä potilaalla. Tautimassan pienentämisen merkityksestä solunsalpaajilla tai hypometyloivilla lääkkeillä ennen siirtoa ei ole vieläkään varmuutta. Myöskään siirron optimaalinen ajoitus kevennettyä esihoitoa iäkkäille tai monisairaille käytettäessä on ratkaisematta. Laajassa tietokantojen analyysissä Mar- ASH 2010 13 kov-päätöksentekomallinnusta käyttäen päädyttiin siihen, että matalampien IPSSriskiryhmien potilailla olisi parasta lykätä siirtoa leukeemiseen progressiovaiheeseen, kun taas korkeamman riskiryhmän potilaat hyötyisivät eniten siirrosta heti diagnoosivaiheessa. Tässä mallissa ei kuitenkaan ollut mukana esimerkiksi verensiirtotarpeen ilmaantumista, jota kirjoittajankin mukaan voisi pitää siirron aiheena. Parhaillaan on menossa analyysi siitä, toimisiko WPSS-ris- Geeniekspressioprofiloinnilla voidaan mahdollisesti jatkossa ennakoida leukemisoitumisnopeutta ja käyttää sitä siirron ajoitukseen. 14 ASH 2010 kiluokitus paremmin. Geeniekspressioprofiloinnilla voidaan mahdollisesti jatkossa ennakoida leukemisoitumisnopeutta ja käyttää sitä siirron ajoitukseen. Ennen siirtoa annettavan hypometylaatiohoidon vaikutusta siirtotuloksiin selvitetään parhaillaan. Kantasolujensiirto suoraan ytimeen? Eurocord-EBMT-yhteisanalyysissä (#223) verrattiin retrospektiivisesti kahdeksassa EBMTkeskuksessa tehtyjä 87 yhden istukkaveriyksikön luuytimeen annettua siirtoa 56 EBMTkeskuksessa tehtyyn 149 kahden istukkaveriyksikön iv-siirtoon myeloablatiivisen esihoidon jälkeen. Neutrofiilien ja trombosyyttien tuotanto käynnistyi luuytimeen annetuissa siirroissa nopeammin ja akuuttia käänteishyljintää esiintyi vähemmän. Tauditon elossaolo oli merkitsevästi parempi. Yhden yksikön luuytimeen annetun siirron mahdollisuus pienentäisi aikuisten istukkaverisiirron kustannuksia ja tekisi siirteen löytymisen mahdolliseksi suuremmalle joukolle potilaita. Tekniikka olisi mahdollisesti soveltuva myös muista kantasolulähteistä peräisin oleviin siirteisiin. Toinen kierros lenalidomidia voi kannattaa Saksalaisryhmä raportoi, että lenalidomidilla saadun hyvän vasteen hävittyä keskimäärin kahden vuoden hoidon jälkeen 5q- -oireyhtymässä voidaan 2–13 kk:n tauon jälkeen lenalidomidilla uudelleen saavuttaa pitkäkestoinen remissio (#2923). Ei leukemiaa lenalidomidista EMEA ei ole myöntänyt lenalidomidille indikaatiota 5q- -MDS:ssä, koska ei ole katsonut pois- suljetuksi leukemisoitumisriskin suurenemismahdollisuutta. Ranskalaisten analyysissä verrattiin 95 punasolusiirtoriippuvaista lenalidomidilla hoidettua 5q- -MDS-potilasta historiallisena kontrolliryhmänä käytettyyn 99 samankaltaisen ennen lenalidomidiaikaa hoidetun potilaan ryhmään ”propensity score” – menetelmää käyttäen. AML-progression riski 4 vuoden kuluessa diagnoosista ei eronnut näissä ryhmissä (8,9 % lenalidomidia saaneilla vs. 15,8 % saamattomilla) (#976). ASH 2010 15 Istukkaveri – aikuisiän saavuttanut kantasolujen lähde ja muita kuulumisia pediatriselta allosiirtorintamalta Aikana, joka on kulunut siitä, kun Hal Broxmeyer, Eliane Gluckman ja Joanne Kurtzberg työtovereineen julkaisivat ensimmäisen onnistuneen istukkaveren kantasoluilla suoritetun allogeenisen kantasolujensiirron (NEJM 321:1174-8, 1989), on tämä Fanconin anemiaa sairastanut poika kasvanut nuoreksi aikuiseksi ja isäksi. Samana ajanjaksona on istukkaveri vakiinnuttanut asemansa hematopoieesin toipumiseen ja pitkäaikaiseen ylläpitämiseen kykenevien kantasolujen lähteenä. ASH:n 52. vuosikokouksessa olikin sitten aika, paitsi tarkastella istukkaveren kantasoluilla suoritettujen siirtojen uusimpia tuloksia monipuolisesti, myös vetää yhteen tätä runsaan kahden vuosikymmenen kehityskulkua. Niinpä ASH:n puheenjohtajana vuoden 2010 toimineen Hal E. Broxmeyerin johdolla Presidential Symposium olikin koottu tämän teeman ympärille. Istukkaveren kantasolusiirtojen kaksi vuosikymmentä Istukkaveren kantasolujensiirtoja on runsaassa kahdessa vuosikymmenessä tehty yli 25 000, näistä valtaosassa saajana on ollut lapsipotilas. Samanaikaisesti perustetuissa istukkaveripankeissa ”talletusten” määrä on ylittänyt 500 000 yksikön rajapyykin. Presidential Symposiumissa tapahtunutta merkittävää kehitystä olivat valottamassa kolme alan pioneeria, nyt jo eläkkeelle jäänyt Eliane Gluckman Pariisista, Minneapoliksen suuressa yksikössä edelleen uraa uurtavaa työtä tekevä John Wagner sekä Joanne Kurtzberg Duken yliopistosta. Wagner kävi kesäkuussa 2010 Helsingissäkin EBMT:n lastentautien työryhmän koko- 16 ASH 2010 uksessa luennoimassa aiheesta. Istukkaveren kantasolusiirrot (CBSCT) aloitettiin lapsipotilailla sisarusten istukkaverellä, joka vähäisemmän toimenpiteeseen liittyvän kuolleisuuden (TRM) ja paremman kokonaiselossaolon (OS) kautta edelleen tuottaa ei-sukulaisluovuttajien istukkaveriä (URD-CBSCT) paremman tuloksen. Sukulaisistukkaverellä suoritetut siirrot tuottavat kaikissa keskeisissä pediatrisissa indikaatioissa saman tuloksen, joka on saavutettavissa kudostyypiltään sopivalla sukulaisluovuttajan luuytimellä. Lapsipotilaiden leukemiassa CBSCT johtaa samaan leukemiavapaaseen elossaoloaikaan (LFS) kuin kudostyypiltään sopiva ei-sukulaisluovuttajan luuydin eikä eroa tuloksissa ole myöskään todettu verrattaessa CBSCT:a haploidenttisiin, pääasiassa vanhemmalta suoritettuihin siirtoihin. Kokonaisuutena eräs keskeisistä ennusteeseen vaikuttavista tekijöistä CBSCT:n jälkeen näyttää olevan lymfosyyttitoipumisen nopeus ja laaja-alaisuus. Säätelijä-T-solujen annos > 3 x 10E6/kg vaikuttaisi vähentävän selvästi käänteishyljinnän esiintymistä. CBSCT:ssa tumallisen solujen määrä (> 3,7 – Kim Vettenranta dosentti, osastonylilääkäri TAYS, lasten veri- ja syöpätautien yksikkö 4,0 x 10E7/kg) on osoitettu vahvaksi ennustetekijäksi siirteen tarttumisen ja toimenpiteen onnistumisen kannalta. Solumäärän riittämättömyyden ongelmaa on pyritty ratkaisemaan kahta siirrettä käyttämällä. Kaksoissiirroissa siirteen sisältämä CD3-positiivisten solujen määrä näyttää ratkaisevan ”kaksintaistelun” siirteiden välillä, suurempi CD3-annos ”voittaa”. Siirteiden välisessä ”taistelussa” häviölle jäänyt siirre ei kuitenkaan välttämättä katoa, vaan herkin menetelmin ”hävinneen” siirteen läsnäolo on osoitettavissa monissa tapauksissa jopa vuosia toimenpiteen jälkeen. Kaksoissiirtoihin näyttää kuitenkin liittyvän suurempi toksisuus, etenkin ihoon kohdistuva akuutti käänteishyljintä sekä suurempi toimenpidekuolleisuus. Toisaalta pitkittyvä kahden siirteen läsnäolo (”kaksoiskimerismi”) näyttää vähentävän akuutin käänteishyljinnän (aGVHD) riskiä. Kroonisen käänteishyljinnän (cGVHD) sekä relapsin riski näyttää kahta siirrettä käytettäessä puolestaan jäävän vähäisemmäksi. Siirteen sisältämän solumäärän rajallisuutta on aivan viime vuosina pyritty ”kiertämään” myös suoraan luuydinonteloon (intrabone, IB) annettavalla, yhdellä siirteellä, josta saatuja, mielenkiintoisia tuloksia Wagner symposiumissa kuvasi. Heidän kokemustensa mukaan siirteen tarttumisen todennäköisyys on IB-lähestymistapaa käytettäessä kahden siirteen käyttöä parempi myös aikuispotilailla. Asiaa kysyttäessä Wagner edelleen totesi näytön ns. kolmannen osapuolen (3rd party) hematopoieettisten kantasolujen ja/tai jo erilaistumissuuntansa valinneiden progenitorien käytön hyö- 18 ASH 2010 dyllisyydestä CBSCT:n yhteydessä ja tarttumisen edistämisessä puuttuvan eikä tämä lähestymistapa sitten ole tullut laajempaan käyttöön. Joanne Kurtzberg puolestaan kuvasi erittäin mielenkiintoista Duken yliopistossa meneillään olevaa tutkimushanketta ja sen alustavia tuloksia. Hankkeessa selvitetään autologisten, istukkaveriyksiköiden käyttöä neonataalivaiheen hankittujen (hypoksis-iskeeminen enkefalopatia, CP-oireyhtymä jne.), vaikeiden keskushermostovaurioiden hoidossa. Tulokset ovat siinä määrin lupaavia, että Duke´ssa autologinen istukkaveriyksikkö otetaan nykyisin talteen kaikkien synnytysten yhteydessä. Lieneekö myös istukkaveren kantasolujen käyttöalue laajenemassa perinteisen, hematopoieesin rekonstituution ulkopuolelle luuytimen ja perifeerisen veren kantasolujen tapaan? Joka tapauksessa istukkaveri on selkeästi vakiinnuttanut asemansa hematopoieettisten kantasolujen lähteenä siitäkin huolimatta, että yritykset siirteiden solumäärän lisäämisen ex vivo ekspansion kautta ovatkin toistaiseksi epäonnistuneet. Istukkaveren kantasolujensiirrot tänään Mary Eapen (#213) raportoi rekisteritietojen pohjalta (CIBMRT) 657 lapsipotilaan CBSCT-aineiston tulokset. Aineistossa cGVHD:n kumulatiivinen insidenssi oli 25 % eikä se riippunut HLAeroista. Potilailla, jotka kehittivät cGVHD:n oli merkittävästi korkeampi TRM:n riski (Cox-analyysissä riskisuhde, (HR 9,33), hoidon epäon- nistumisen riski (HR 2,96) ja kokonaiskuolleisuuden riski (HR 4,79) verrattuna niihin, jotka eivät kehittäneet cGVHD:ta. Toisaalta, ja poiketen esimerkiksi luuydin- tai perifeerisen veren siirteiden saaneiden aikuispotilaiden tilanteesta, kuolleisuudessa ei esiintynyt eroa lievän, keskivaikean tahi vaikean cGVHD:n mukaan. Huomion arvoista on myös, ettei cGVHD:n esiintymisellä ollut vaikutusta relapsiriskiin tässä suuressa aineistossa. CBSCT:ssa cGVHD näyttää siis lapsipotilailla tuovan muassaan vahvan negatiivisen vaikutuksen toimenpiteen ennusteeseen eikä selkeää näyttöä GVL-vaikutuksesta näyttäisi tulevan esille. Erittäin arvokkaita ja mielenkiintoisia tuloksia oli raportoitavana myös Alessandro Crotta´lla (#533) hänen kuvatessaan suurta, 110 potilaan aineistoa URD-CBSCT:sta harvinaisessa pediatrisessa indikaatiossa, juveniilissa myelomonosytäärileukemiassa. Allogeeninen luuytimen vaihto muodostaa näille potilaille ainoan potentiaalisesti parantavan hoitovaihtoehdon. Tässä usean rekisterin (Eurocord, EBMT ja CIBMTR) yhteisessä aineistossa potilaiden ikämediaani siirtohetkellä oli 2 vuotta ja käytetyin esihoito busulfaani-syklofosfamidi-melfalaani. Relapsiriski neljän vuoden kohdalla asettui matalalle 37 + 5 % tasolle yli yhden vuoden iän diagnoosihetkellä muodostaessa ainoan riippumattoman relapsiriskiä lisäävän (HR 2,3) tekijän. Monosomia 7 sytogeneettisenä poikkeavuutena heikensi merkitsevästi tautivapaata elossaoloaikaa ja lisäsi TRM:a. Arvioiduksi OS:ksi neljän vuoden kohdalla muodostui lupaava 51 + 5 %. Tämä siis tässä huomattavan haastavassa potilasryhmässä, joille sisarusluovuttajaa ei ollut käytettävissä. Edelleen tri Crotta sai tilaisuuden kuvata cGVHD:n esiintymistä ja riskitekijöitä URDCBSCT´n jälkeen eurooppalaisten rekisterien (Eurocord ja EBMT) suuressa aineistossa (#219). Aineisto koostui 792 potilasta, joista 345 oli aikuisia. Potilaista 2/3:lla oli perustautina akuutti leukemia ja esihoito oli myeloablatiivinen kolmella neljästä koko materiaalissa. 89 % siirroista sisälsi vähintään yhden HLAyhteensopimattomuuden. Kokonaisuutena cGVHD:n insidenssi oli kahden vuoden kohdalla 31 + 2 % (lapsilla 24 + 2 % ja aikuisilla 40 + 3 %). Vaikeaa cGVHD:a esiintyi kaiken kaikkiaan runsaalla puolella. Mielenkiintoisesti aikuisilla suurempi infusoitu soluannos (TNC > 2,2 x 10E7/kg) vähensi merkitsevästi cGHVD:n esiintymistä. TRM kolmen vuoden kohdalla oli lapsilla 15 + 2 % ja aikuisilla 30 + 3 % cGVHD:n odotetusti lisätessä kuolleisuutta niin lapsilla (HR 3,03) kuin aikuisillakin (HR 2,04). cGVHD:a sairastaneilla jakauma rajoittuneen ja vaikean GVHD:n kesken oli, hieman yllättäen, sama lapsi- ja aikuispotilailla. Näin vähitellen kumuloituvat, aiempaa suuremmat aineistot vahvistavat laajaa näkemystä cGVHD:n esiintymisestä URDCBSCT:n jälkeen selvästi hankalammassa mitassa kuin sisarusten istukkaveren ollessa solulähteenä. Suoraan luuydinonteloon tapahtuvaa siirteen infusointia (IBCBT) on selvitetty, paitsi uuden mantereen johtavissa keskuksissa, myös Eurocord/EBMT:n toimesta. Näitä tuloksia kuvasi esityksessään Vanderson Rocha (#223), eräs istuk- ASH 2010 19 kaverisiirtotoiminnan keskeisistä vaikuttajista Euroopassa. Tässä aikuispotilaiden analyysissä verrattiin 87 IBCBT:n läpikäynyttä 149:än kaksoissiirteen saaneeseen kaikkien potilaiden sairastaessa pahanlaatuista perussairautta. IBCBT:ssä soluannos oli 2,5 x 10E7/kg ja kaksoissiirroissa hieman korkeampi 3,9 x 10E7/kg. Neutrofiilitason > 0,5 x 10E9/l saavuttamisen todennäköisyys päivään 30 mennessä oli 83 % IBCBT-ryhmässä ja 63 % kaksoissiirreryhmässä (ero tilastollisesti merkitsevä), mutta päivään 60 mennessä 90 % kummassakin ryhmässä. Trombosyyttituotannon käynnistymisen osalta nähtiin päivänä 180 samansuuntainen, ja jälleen merkitsevä, ero (81 % ja 65 %, vastaavasti). Mielenkiintoinen oli ero aGVHD:n (II–IV) ilmaantuvuudessa ensimmäisen 100 päivän aikana, vain 19 %:lle IBCBTryhmässä ja 47 % kaksoissiirteen saaneiden ryhmässä, mikä on paitsi tilastollisesti myös kliinisesti merkitsevä ero. Eroa cGVHD:n ilmaantuvuudessa ei ryhmien välillä todettu. Monimuuttuja-analyysissä, jossa keskeiset erot ryhmien välillä oli huomioitu, osoittautui, että suoraan luuydinonteloon siirteensä saaneilla oli parempi DFS (HR 1,64), nopeampi trombosyyttituotannon toipuminen (HR 2,13) sekä vähemmän akuuttia GVHD:ä (HR 0,31). Suoraan aikuispotilaan luuydinonteloon infusoitu, yksi istukkaverisiirre saattaa näin tarjota muitakin kuin kustannushyötyjä kahden siirteen konventionaaliseen käyttöön verrattuna. Jäännöstaudin (MRD) määrän ennen siirtoa on todettu olevan vahva ennustetekijä lapsuusiän akuutin leukemian vuoksi tehdyissä luu- 20 ASH 2010 ytimensiirroissa, kuten myös vielä kokeellisena pidettävissä haploidenttisissä siirroissa. Annalisa Ruggeri esitteli Eurocord/EBMT:n sekä EBMT:n lastentautien työryhmän (PDWP) yhteisen 170 lapsipotilaan aineiston URD-CBSCT:sta vuosilta 2000–2009 (#532). MRD:n analyysi perustui PCR-menetelmään 71 %:lla ja virtaussytometriaan 29 %:lla potilaista. Jäännöstautia ennen siirtoa oli todettavissa 44 %:ssa tapauksista. Leukemiavapaa eloonjääminen oli merkitsevästi epätodennäköisempää MRD-positiivisilla (29 + 5 %, n = 74) kuin MRD-negatiivisilla (54 + 5 %, n = 96). Tulos on linjassa muilla siirretyypeillä saadun, jo varsin vahvan näytön kanssa. Lapsuusiän leukemian hoidossa tulee siirretyypistä riippumatta pyrkiä MRD negatiivisuuteen ennen siirtoa. Krooninen GVHD on eräs keskeisistä elämän laatuun vaikuttavista tekijöistä lapsuusiän allogeenisen luuytimen vaihdon jälkeen. CIBMTR:n aineiston valossa riskitekijöitä kuvasi David Jacobsohn ansiokkaassa esityksessään, jossa aineisto käsitti 1 117 lapsipotilasta (#211). Ei-relapseista johtuva kuolleisuus tässä yksinomaan maligneja veritauteja sairastaneessa kohortissa oli 24 % viisi vuotta cGVHD:n puhkeamisesta. Runsaampi kuolleisuus liittyi, paitsi suurempaan HLA-eroon (partially matched or mismatched URD), merkitsevästi myös perifeerisen veren siirteiden käyttöön, Karnofsky/Lansky tasoon alle 80 ja sekä trombosyyttitasoon alle 100 x 10E9/l cGVHD:n diagnoosivaiheessa. Tämän suuruusluokan tutkimuksia lapsuusiän siirtoihin liittyvän cGVHD:n riskitekijöistä ja niiden ennusteellisesta vaikutuksesta ei aiemmin ole julkaistu. Atlantin tältä puolen saksalaisen BFM-konsortion tuloksia esitteli puolestaan Andre Schrauder (#530). Vuosina 2003–2009 387 lapsipotilasta transplantoitiin BFM-konsortioon kuuluvissa keskuksissa ALL:n 1 remissiossa (n = 188) tai > 2 remissiossa (n = 199) myeloablatiivisen esihoidon jälkeen. Eroa EFS:ssä ei neljän vuoden kohdalla ollut todettavissa verrattaessa sisarussiirteen ja URD-siirteen saaneita. Myös TRM pysyi molemmissa ryhmissä kansainvälisesti erittäin matalalla 5–8 % tasolla. Myöskään relapsiriskissä ei eroa todettu, mikäli vapaaehtoisluovuttaja oli HLA-yhteensopiva. Mielenkiintoista oli todeta mismatch URD siirteen käytön romahduttavan tuloksen sekä lisäämällä TRM:a että suuremman relapsiriskin vuoksi. Lapsuusiän allogeenisissa siirroissa esihoitoja ja muita hoitokäytäntöjä yhtenäistämällä ja kriittisesti riittävän suurin aineistoin arvioimalla on toimenpiteeseen liittyvä kuolleisuus toksisuuden karkeimpana mittarina painettavissa ilahduttavan alas. ASH 2010 21 Akuutin leukemian syyt selviämässä ASH2010-kokouksen akuutin myelooisen leukemian (AML) tutkimustuloksista oli eniten esillä uusien molekyyligeneettisten poikkeavuuksien ennusteellinen merkitys. Molekyyligeneettisistä muutoksista esitetty tieto on ollut esillä jo aiemminkin kuluneen vuoden aikana, joten suuria uutisia ei tullut. Teknisiä menetelmiä kehitetään tehokkaasti. Mutaatioiden tutkimuksessa käytetään nyt uuden sukupolven sekvensointimenetelmiä, joiden avulla jopa koko leukemiasolugenomin selvittäminen on mahdollista. Tunnettujen geenimutaatioiden käyttö jäännöstautimarkkereina AML:n hoitovasteen arvioinnissa on merkittävässä asemassa kliinisissä hoitotutkimuksissa, mutta tuloksia ei ollut vielä esitettäväksi asti. AML:n lääkehoidosta ei esitetty merkittäviä uusia tuloksia ja hoidon painopiste on edelleen allogeenisissa kantasolujensiirroissa, lukuun ottamatta syto- ja molekyyligeneettisesti suotuisan ennusteen tauteja, jotka hoidetaan ensisijaisesti kemoterapialla. AML:n hoito AML:n hoidon intensiteetti valitaan perustuen uuteen, syto- ja molekyyligeneettisiin löydöksiin perustuvaan riskiluokitukseen (Döhner ym., Blood 2010), jota noudatetaan jo laajalti. Tähän riskiluokitukseen perustuva uusi hoitotutkimus on Suomessakin valmisteilla Akuutti leukemia-työryhmän toimesta ja nykyistäkin hoito-ohjelmaa (AML2003) on paikkakunnittain sovellettu uuden käytännön mukaiseksi. Kansainvälisissä hoito-ohjelmissa täysi vaste (CR) saavutetaan noin 60–70 %:lla, parhaimmillaan 80–85 %:lla potilaista. Hyväennusteiset CBF-leukemiat (core binding factor) hoidetaan kemoterapialla ilman allogeenista siirtoa, mikäli saavutetaan pieni jäännöstautitaso. Keskiriskin ja suuren riskin AML:ssa ainoastaan lääkehoidon saaneiden relapsiriski on noin 70 % ja allogeenisen kantasolujensiirron konsolidaationa saaneilla noin 50 % (#367 HOVON/ 22 ASH 2010 SAKK, #3555, #3556). Näissä riskiryhmissä allogeenista kantasolujensiirtoa pidetään tällä hetkellä standardikonsolidaationa, jolloin relapsiriski pienenee keskimäärin 20–30 %. AML:n hoitolinjoista on julkaistu kaksi tuoretta metaanalyysiä (Cornelissen 2007, Koreth 2009), jotka tukevat tätä hoitolinjausta. Meta-analyysien pohjalta allogeenista siirtoa pidetään indisoituna, mikäli kemoterapialla hoidettuna relapsin riski on yli 35 %. Viive allogeeniseen siirtoon huonontaa tuloksia aikuisten AML:ssa. Kuitenkin molekyyligeneettisillä tutkimuksilla voidaan jo nyt keskiriskin potilaista (cytogenetically normal, CN-AML) erottaa kaksi hyvän ennusteen genotyyppiä, joiden relapsiriski on samantasoinen kuin CBFAML:ssa (NPM1+/FLT3-ITD- ja NPM1-/FLT3ITD-/CEPBA+), ja jotka hoidetaan jo monissa keskuksissa intensiivisellä kemoterapialla ilman kantasolujensiirtoa. Tulevaisuudessa voitaneen Maija Itälä-Remes LT, dosentti, osastonylilääkäri TYKS, kliininen hematologia ASH 2010 23 molekyyligeneettisillä tutkimuksilla vielä enemmän erotella keskiriskin ryhmästä hyvän ja huonon ennusteen potilaita (lisätietoa ks. Education Book). Induktiohoitona ”3 + 7” (daunorubisiini/idarubisiini + jatkuva AraC)-kombinaatio on standardihoito, joskin useissa protokollissa siihen on lisätty kolmas lääke, kuten etoposidi (ICE), meillä (AML2003) tioguaniini (IAT). Suuriannoksinen sytarabiinihoito (HD-AraC) on konsolidaatiohoidon perusta, mutta tieto optimaalisesta annostelusta edelleen puuttuu. Muiden lääkkeiden liittämisestä näihin hoitoihin ei ole osoitettu hyötyä randomisoiduissa tutkimuksissa. Büchner (German AML Intergroup) analysoi viiden saksalaisen tutkimusryhmän tutkimustuloksia (n = 3171; #2175). Kontrollihaarana oli standardihoitoa saavat (10 % potilaista eli ne, jotka eivät osallistuneet prospektiivisiin tutkimuksiin): 3 + 7 -induktio ja konsolidaationa HD-AraC standardiannoksella 3 g/m2 12 h välein päivinä 1, 3 ja 5. Allogeeninen siirto tehtiin kontrollihaarassa ensimmäisessä täydessä remissiossa (CR) 21 %:lle ja tutkimushaaroissa 19–31 %:lle. Koko aineistossa CR oli 66,7 % ja OS 44,3 %, eikä eroa todettu standardihoidon ja tutkimushoitojen välillä. Parempia induktiohoidon tuloksia on tavoi- teltu kaksoisinduktiohoidolla. Alkuperäisessä Saksan AMLCG:n (German AML Cooperative Group) tutkimuksessa annettiin ensimmäisen HAM-induktion (HD-AraC+mitoksantroni) jälkeen 3 päivän tauon jälkeen toinen HAM ja näiden jälkeen PEG-filgrastiimi (Braess Blood 2009). Induktiot annettiin siis 11 päivän sisällä, kun konventionaalisessa hoidossa toinen hoito annetaan noin 28 päivän kuluttua luuytimen toivuttua edellisestä hoidosta. Alkuperäisenä ajatuksena sekventiaalihoidossa on ollut se, että ensimmäisellä induktiolla pahanlaatuiset kantasolut Käytännössä sekventiaalinen induktio on toiminut hyvin, AMLCG:n tutkimuksessa CR saavutettiin 83 %:lla ja hoito oli yllättävän hyvin siedetty. 24 ASH 2010 synkronoitaisiin samaan syklivaiheeseen, jolloin annetaan toinen induktio. Kokouksessa esitetty koe-eläinmalli ei tukenut tämän ajatuksen toimivuutta (#2178). Selityksenä hyvälle teholle ja siedettävyydelle onkin esitetty sitä, että toinen induktio annetaan minimitautitilassa ja sitä, että toinen induktio ei toisaalta ehdi vaurioittaa toipuvaa normaalia solukkoa, joka on edelleen lamassa. Käytännössä sekventiaalinen induktio on toiminut hyvin, AMLCG:n tutkimuksessa CR saavutettiin 83 %:lla ja hoito oli yllättävän hyvin siedetty. Kokouksessa oli posteriesityksinä muutama pieni kliininen tutkimus kaksoisinduktiosta (#1045, #1068), mutta vielä puuttuu näyttö siitä, että tämä hoitomuoto olisi tehokkaampi kuin perinteinen 3 + 7-induktio. Primaaristi refraktääri tai uusiutunut AML Uusiutuneen AML.n hoidossa allogeenisen siirron tulokset ovat huonot, pitkäaikainen elossaolo < 10 %–18 % (#3513 ALFA-GOELAMS, #2366, #909). Näissä tilanteissa allogeeniseen siirtoon liittyy huomattava toimenpidekuolleisuus ja suuri relapsiriski (> 50 %). Primaaristi refraktäärin (induction failure) tai uusiutuneen AML:n hoidossa on viime vuosina kehitelty allogeenisella kantasolujensiirrolla tuettua sekventiaalihoitoa (Schmid 2006). Siinä HDAraC+fludarabiini –pohjaisen induktiohoidon jälkeen pidetään kolmen päivän tauko ja sen jälkeen jatketaan hieman standardihoitoa kevyemmällä kantasolujensiirron esihoidolla, jonka päätteeksi annetaan allogeeninen kantasolusiirre (FLAMSA-RIC). Saksalaiset pitävät sekventiaalihoitoa indisoituna, mikäli kahdella induktiohoidolla ei saavuteta remissiota. Todennäköisyys tässä tilanteessa päästä remissioon lisähoidoilla on pieni, sen sijaan ne lisäävät huomattavasti allogeenisen siirron toimenpidekuolleisuutta. Alkuperäistutkimuksessa saavutettiin sekventiaalihoidolla refraktäärissä tai relapoituneessa AML:ssä OS-5v 40 %. Sekventiaalihoito oli esillä tässäkin kokouksessa muutamassa posterissa kohtuullisen hyvin tuloksin (#1334, #1336, #3513, #3480). Iäkkäiden AML Englantilaiset tutkivat uusia lääkehoitoja iäkkäillä käyttäen ns. ”pick a winner” -menetelmää (Burnett). Siinä lähtökohtana on randomisointi kontrollihaaraan (LD-AraC) tai tutkimushaaraan kolmessa vaiheessa siten, että ensimmäisessä vaiheessa randomisoidaan 50 + 50 potilasta ja mikäli tutkimushaarassa saavutetaan tavoiteltu CR-osuus, jatketaan 2. vaiheen ja edelleen samalla periaatteella 3. vaiheen randomisointi niin, että loppuvaiheessa randomisoituja on noin 400 + 400 potilasta ja ensisijaisena päätetapahtumana tauditon elinaika ja kokonaiselinaika. Pick a winner -menetelmällä tipifarnibilla ja arseenitrioksidilla ei saavutettu CR-tavoitetta ja ne putosivat jatkosta. Sen sijaan gemtutsumabi otsogamisiini-adjuvanttihoidolla (Mylotarg) saavutettiin täysi remissio. Parempi CR-osuus ei kuitenkaan heijastunut pidempään elinaikaan (#18 Burnett). Myöskään saksalaisessa tutkimuksessa Mylotarg-adjuvanttihoidolla ei saavutettu elinaikaetua, CR-osuuskaan ei ollut merkitsevästi suurempi (#335). Myöskään sorafenibi ei osoittautunut tehokkaaksi (#333). Klofarabiinia (#336) ja sunitinibia (#3285) sisältävillä yhdistelmähoidoilla saavutettiin CR noin 70 %:lla, mutta pitkäaikaistulokset puuttuvat. Ekstramedullaarinen AML Ekstramedullaarisesta AML:sta (klorooma, myelooinen sarkooma) esitettiin kolme retrospektiivistä analyysiä, joissa todettiin, että ekstramedullaarinen tauti ei huonontanut AML:n ennustetta, ja toisaalta ekstramedullaaritauti ilman luuydin- ASH 2010 25 tautia oli ennusteeltaan kuten AML. Geneettiset muutokset toimivat ennustekijöinä kuten leukemiassakin. Sädehoito ei parantanut hoitotuloksia. (#2154, #2155, #2165). AML:n uudet molekyyligeneettiset ennustetekijät NPM1-, FLT3-ITD- ja CEPBA-mutaatioiden tutkiminen CN-AML:ssa (cytogenetically normal) diagnoosivaiheessa kuuluu jo käytännön rutiiniin, samoin kuin ennustetta huonontavien KIT-mutaatioiden tutkiminen CBF-AML:ssa (core binding factor; t(8;21) ja inv(16)). Käytännön syistä tällä hetkellä NPM1- ja FLT3-ITD -mutaatiot tutkitaan jo siinä vaiheessa kun nähdään, että fuusiogeeniseulonta on negatiivinen, ja mikäli mutaatioita ei löydy, tutkimuksia jatketaan CEPBA-mutaatioilla. CEPBA-mutaatiot liittyvät hyvään ennusteeseen vain bialleelisina, eivät monoalleelisina, eivätkä LOH-mutaatioina (#752 Schnittger). Tässä tutkimuksessa muista geneettisistä markkereista vain suuri FLT3-ITD-mutaatiokuorma (ei FLT3-ITD-mutaatio sinänsä) vähensi bialleelisen CEPBA-mutaation ennustemerkitystä. Lisäksi tutkijan mukaan huonon ennusteen karyotyypin muutoksissakin (kompleksista karyotyyppiä lukuunottamatta) CEPBA:n tutkimisesta voi olla hyötyä, koska CEPBA-mutaatio esiintyy usein esimerkiksi kromosomi 7 deleetioon ja kromosomi 8 trisomiaan menettämättä ennustemerkitystään. Uusista kokeellisista ennustemarkkereista tehdyistä töistä merkittävänä pidettiin jo aiemminkin huomiota kiinnittänyttä ja NEJM:ssa 26 ASH 2010 2010 lopulla julkaistua tutkimusta DNA-metyylitransferaasigeenin DNMT3A:n mutaatioista, joiden oli havaittu liittyvän huonoon ennusteeseen (Ley #99). Deleetiot painottuivat keskiriskin tautiin ja niitä todettin 22 %:lla CN-AML:ssa. Ennustetta huonontava vaikutus tuli esiin kaikilla potilailla ja lisäksi erikseen FLT3-ITD-mutatoituneiden ryhmässä. Tämä on ensimmäinen ja toistaiseksi ainoa tutkimus DNMT3-mutaation kliinisestä merkityksestä AML:ssa. IDH-mutaatioiden kliinistä merkitystä on tutkittu ja pohdittu paljon. IDH-mutaatiot (IDH1 ja IDH2) assosioituvat CN-AML:aan, jossa niiden frekvenssiksi on todettu 16 % nuoremmilla < 60-vuotiailla potilailla (Schnittger 2010). IDHmutaatiot kasautuvat kolmeen mutaatiokertymään (hot spots) IDH1 R132, IDH2 R140 ja IDH2 R172 . Niiden on todettu kertyvän molekyyligeneettisesti hyvän ennusteen genotyyppiin NPM1+/ FLT3-ITD3-, jossa ne huonontavat ennustetta (Paschka 2010). Tutkimuksia oli laajennettu kattamaan ikäryhmä 20–90-vuotta, jossa IDH-mutaatioiden frekvenssi oli 28,7 % (n = 526; IDH1 12,9 %, IDH2 15,8 %; #102 Schnittger). Alle 65-vuotiailla IDH2-mutaatio lyhensi elinaikaa NPM1+/FLT3-ITD- genotyypissä merkitsevästi. Iäkkäämmillä (> 60-vuotiailla, n = 732) IDHmutaatioiden frekvenssi oli 22 % (#101 Paschka). Aikaisempien havaintojen mukaisesti mutaatiot (kaikki yhtä mutaatiota lukuunottamatta) kasautuivat edellä mainittuihin kolmeen hot spottiin. Lisäksi mutaatiot kertyivät geneettisesti samalla tavoin kuin nuoremmilla. Koko aineistossa IDHmutaatioilla ei ollut vaikutusta ennusteeseen, mut- ta NPM+/IDH1+ genotyypissä todettiin huonompi ennuste kuin NPM1+/ IDH2 R140 -genotyypissä (OS-3 v 12 % vs. 42 %). NPM1+/ IDH2 R140 ja NPM+/IDH1,2wt -genotyypeissä ATRA adjuvanttihoitona lisäsi elinaikaa (OS-3v 48 % vs. 25 %). Toisaalla IDH1mutaatioilla on todettu olevan ennusteellista merkitystä FLT3-ITD-mutaatioon, mutta ei NPM1mutaatioihin liittyneinä (Green 2010). UK-MRD-AML10ja 12 -tutkimusten potilaista (n = 1473) selvitettiin IDH2mutaatioiden ennusteellista merkitystä (#100 Green). Niiden frekvenssi oli 10 % ja valtaosa liittyi keskiriskin sytogenetiikkaan ja normaaliin karyotyyppiin. Verrattaessa IDH2-mutaatioita IDH1/2-wt-genotyyppiin CR-vasteissa ei ollut eroa 78 % vs. 75 %, mutta relapseja oli vähemmän 35 % vs. 50 %. IDH2-mutaatioilla ei ollut merkitsevää assosiaatiota NPM1- tai FLT3-ITDmutaatioihin. IDH2 R140 (80 %) ja IDH2 R172 (20 %) -mutaatioiden välillä oli ennusteellista eroa siten, että jälkimmäiseen liittyi huonompi ennuste, OS 5 vuoden kohdalla 24 % vs. 56 % (vs. 37 % IDH2-wt -genotyypissä). IDH2 R140 -mutaatioon liittyi usein (75 %:lla) NPM1-mutaatio, ja NPM1+/FLT3-ITD- genotyypissä elinaika 5 vuoden kohdalla oli 67 %. Abstraktissa tämä genotyyppi rinnastettiin ennusteeltaan CBF-leukemioihin, mutta tulokset eivät liene näin yksioikoiset, koska puuttui tieto siitä, oliko hoidoissa käytetty allogeenista siirtoa. Lisätutkimukset ovat tarpeen, ennen kuin lopullisia johtopäätök- CEPBA:n tutkimisesta voi olla hyötyä, koska CEPBA-mutaatio esiintyy usein esimerkiksi kromosomi 7 deleetioon ja kromosomi 8 trisomiaan menettämättä ennustemerkitystään. siä voidaan tehdä IDH-mutaatioista. IDH-mutaatioiden kinetiikasta hoidon aikana ei ole tietoa, eikä sen käytöstä jäännöstautimarkkerina ole vielä kokemusta. Mielenkiintoinen havainto oli, että mutaatio saattaa olla havaittavissa pitkään remission saavuttamisen jälkeen (#2697). TET2-mutaatioita (”ten-to-eleven translocation”) todettiin jopa 34 %:lla, ne olivat hyvin heterogeenisiä ja sijoittuivat useisiin eksoneihin, niitä esiintyi samanaikaisesti muiden geenimutaatioiden kanssa (paitsi IDH1), eikä niillä ollut vaikutusta elinaikaan (#1035 Schnittger). Toisessa työssä TET2-mutaatioita esiintyi pienemmällä frekvenssillä (7,6 %), mutta samalla tavoin laajalti eri syto- ja molekyyligeneettisisten muutos- ASH 2010 27 ten yhteydessä (lukuun ottamatta IDH-mutaatioita), eivätkä ne vaikuttaneet elinaikaan (#97 Döhner). Näistä raporteista poikkeavasti TET2mutaatioiden todettiin assosioituvan CN-AML:ssa suotuisan ennusteen kategorioihin CEPBA+ ja/tai NPM1+/ FLT3-ITD- genotyypeissä ja siten viittaavan hyvään ennusteeseen (#98 Bloomfield). Jäämme siis odottamaan lopullisia johtopäätöksiä TET2-mutaatioistakin. tianalyysissä MK-karyotyyppi erottui viidentenä, huonoimman ennusteen kategoriana, jossa OS vain 4 % (#1712). Muutoin validointianalyy- ATRA on tehokas hoito APL:ssa ja poistaa useiden tunnettujen ennustekijöiden ennustemerkityksen. Uutta sytogeneettisistä ennustemarkkereista Kompleksinen karyotyyppi (CK; AML:ssa >3 aberraatiota) ja monosomaalinen karyotyyppi (MK; monosomian lisäksi vähintään toinen monosomia tai muu rakenteellinen aberraatio) liittyvät erittäin huonoon ennusteeseen. Kummassakin on osallisena usein kromosomin 7-deleetio, joka ei välttämättä yksinään ole huonon ennusteen markkeri (#579). CK:n ja MK:n keskinäisestä merkityksestä oli erilaisia arvioita: EBMT:n aineistossa CK liittyi huonompaan ennusteeseen, huonoin ennuste oli CK+/MK+ karyotyypillä (OS < 10 % allogeenisesta siirrosta huolimatta; #578). MK+/CK- karyotyypissä allogeenisesta siirrosta saattaa olla suurin hyöty, OS noin 35 %. ECOG-tutkimuksessa yli 55-vuotiailla MK:n ennustemerkitys rajoittui MK+/CK+ kombinaatioon (#579). Sen sijaan CETLAM-tutkimuksista tehdyssä ELN-luokituksen validoin- 28 ASH 2010 sin tulos oli positiiivinen eli ELN-luokitus erotteli hyvin riskiluokat. Kromosomien 3 muutokset (EVI1) ja 11q23 (paitsi t(9;11); MLL-geenin uudelleenjärjestymä) liittyvät huonoon ennusteeseen ja koska ne esiintyvät myös kryptisinä, niiden seulontaa on suositeltu FISH:llä (#1676 Haferlach). Myös huonon ennusteen 6;9-translokaatiolle on käytettävissä FISH-koetin (DEK-NUP214). Trisomia 8 on geneettisesti hyvin heterogeeninen, ja molekyyligeneettiset markkerit FLT3-ITD, NPM1 ja CEPBA saattavat erotella tämän muutoksen ennusteellisesti eri kategorioihin (#577). Akuutti promyelosyyttileukemia (APL) APL:n hoitotulokset ovat hyvät, yli 90 % saavuttaa remission ja pitkäaikaiselossaolokin on yli 80 %. Koska kuitenkin 10–20 %:lle ilmaantuu relapsi, selvitettiin voitaisiinko muilla geneettisillä markkereilla löytää huonon ennusteen potilaat (#1685 Schnittger). 147 PML-RARA -positiiviselta (transkriptin määrä 0,6–96,7 %) ja ATRAhoidetulta potilaalta analysoitiin retrospektiivi- sesti muut sytogeneettiset muutokset (additional cytogenetic aberrations, ACA) ja FLT3-mutaatiot. 38,8 %:lla 57/147 potilasta) todettiin lisämuutos: +8/+8q n = 26, i(17q) n = 11, 9q- n = 3, kompleksinen n = 2, muut n = 15. 44,2 %:lla todettiin FLT3-mutaatio. Ikä vaikutti OS:aan ja EFS:saan. Geneettisillä lisämuutoksilla (ACA) kokonaisuudessaan ei ollut merkitystä, mutta erikseen analysoituna ACA-ryhmässä ”muut” EFS oli lyhyempi, mikä liittyi siihen, että tässä ryhmässä oli 4 varhaista kuolemaa. OS:aan tai EFS:aan ei vaikuttanut leukosyyttien tai trombosyyttien määrä, Hb-taso, M3/M3v, PML-RARA-katkoskohta, transkriptin määrä, eikä FLT3-mutaatiostaus (FLT3-ITD ja FLT3-TKD yhdessä tai erikseen). Kuitenkin kun verrattiin FLT3-ITD+/wt -suhdetta > 0,5 vs. < 0,5 tai FLT3-wt, suuren mutaatiotaakan potilailla EFS oli lyhyempi 61,2 % vs. 83,5 %. Monimuuttuja-analyysissä ikä, sukupuoli ja ”muut ACA” olivat riippumattomia ennustekijöitä OS:lle, ja ikä, ”muut ACA” ja FLT3ITD-mutaatiotaakka EFS:lle. ATRA on siis tehokas hoito APL:ssa ja poistaa useiden tunnettujen ennustekijöiden ennustemerkityksen. Myöskään FLT3-ITD-mutaatio ei huononna ennustetta. APL:n relapsin induktiossa käytetään enenevässä määrin arseenitrioksidia (ATO). Retrospektiivisessä analyysissä 80/122 potilaasta sai ATOreinduktion, noin puolella yhdistettynä ATRA:an (#15 European Registry of Relapsed APL, ELN website). Tavallisin annos oli 0,15 mg/kg/pv ja hoidon kesto induktiossa keskimäärin 30 pv. Konsolidaatiossa noin puolella ATO yhdistettiin ATRA:aan ja ATO-hoidon kesto oli keskimää- rin 25 pv. Potilaat jaettiin kahteen ryhmään sen mukaisesti oliko hoito aloitettu molekulaarisessa relapsissa tai hematologisessa relapsissa. CR ei eronnut näissä ryhmissä 64 % ja 62 %, mutta molekulaarisessa relapsissa aloitetussa hoidossa oli merkitsevästi vähemmän komplikaatioita. Johtopäätöksenä oli, että jäännöstaudin seuranta APL:ssa on kannattavaa ja hoito kannattaa aloittaa molekulaarisessa relapsissa eikä pidä odottaa hematologista relapsia. French-Belgian-Swiss APL Group esitti ensimmäisen välianalyysin tulokset randomisoidusta tutkimuksesta (n = 186; #505) ensilinjan hoidosta APL:ssa (APL 2006), jossa potilaat (Leuk < 10) randomisoitiin kolmeen ryhmään: • Group A1: Induktio ATRA 45 mg/m2 (kunnes CR) + Ida 12 mg/m2 3d /AraC 200 mg/m2 7d (d+3), 1. konsolidaatio: sama kemoterapia, 2. konsolidaatio Ida 12 mg/m2 3 d/ AraC 1 g /m2 12h välein 4d, ylläpito ATRA 15 d/3 kk välein + jatkuva 6MP + MTX • Group A2: AraC:n tilalla ATO 0,15 mg/ kg/d 25 pv molemmissa konsolidaatioissa • Group A3: AraC:n tilalla ATRA 45 mg/m2 d1–d15 molemmissa konsolidaatioissa Potilaat, joiden Leuk >10, randomisoitiin kahteen ryhmään (CNS-profylaksia molemmissa): • Group C1: Hoito kuten A1 • Group C2: A1 ja lisäksi ATO 0,15 mg/kg/d pv 1–25 molemmissa konsolidaatioissa ASH 2010 29 CR-osuus oli erittäin hyvä (A- ja C-ryhmissä 99,3 % ja 100 %), varhaisia kuolemia A-ryhmässä 3 %, C-ryhmässä 2 % ja 6 %. ATO yhdistettynä kemoterapiaan aiheutti vaikeamman myelosuppression, jonka vuoksi tutkimusta muutettiin (Amendment) siten, että kemoterapiaa kevennettiin. Akuutti lymfaattinen leukemia (ALL) ALL:ssa saavutetaan CR vähintään 90 %:lla, mutta pitkäaikaiselossaolo vain 40 %, iäkkäillä vain 15 % (Goldstone 2008). Huonon ennusteen tekijöitä ovat korkeampi ikä, korkea leukosyyttimäärä (B-ALL >30), Philadelphia kromosomi. t(9;22), t(4,11), kompleksinen karyotyyppi (> 5 aberraatiota), matala hypodiploidi tai lähes triploidi kromosomisto. Lapsilla uusia merkittäviä, erittäin huonon ennusteen ennustetekijöitä ovat IKAROS-geenin deleetiot (IKZX1-del). Yllättävästi ainoatakaan tutkimusta IKZF1:sta ei esitetty aikuisten ALL:ssa. Aikuisten T-ALL:ssa tulokset ovat samansuuntaiset kuin B-ALL:ssa. Huonon ennusteen merkkejä ovat korkeampi ikä, korkea leukosyyttimäärä (> 100) ja kompleksinen karyotyyppi. CNS-levinneisyys T-ALL:ssa ei ole harvinaista, 9 %:lla, ja se on hoidettavissa, mahdollisesti jopa ilman CNS:n sädehoitoa (HD-MTX + IT x 6). AlloHSCT saattaa kuitenkin parantaa hoitotuloksia. Relapoituneen ALL:n ennuste on huono. Ensijainen reinduktio on FLAG. Salvage-hoidoilla saavutetaan OS vain 15–20 %, parhaimmillaan 2.CR:ssa OS 20–40 % (lisätietoja Education Program, Marks). 30 ASH 2010 Suurissa aineistoissa alloHSCT tuottaa kemoterapiaa paremmat tulokset (Goldstone 2008). Sen sijaan autologinen kantasolujensiirto (ASCT) ei ole ollut kemoterapiaa parempi. Lapsipotilaiden parantuneiden hoitotulosten innoittamana tavoitteena on kuitenkin etenkin nuorilla aikuisilla (ikäraja 20–40?) saavuttaa kuraatio pelkästään kemoterapialla ja rohkaisevia tuloksia on alustavasti esitettykin (#3528). Tutkimuksia hankaloittaa ALL:n harvinaisuus aikuisilla, jonka vuoksi suurissakin keskuksissa ALL-potilaiden määrä jää liian pieneksi (Marks). Lasten hoitoprotokollat aikuisille sovellettuina ja jäännöstautimäärityksen käyttö ovat tämän hetken ensisijaiset tutkimuskohteet. Lasten protokollissa hoidetuilla nuorilla (adolescents and younger adults, AYA) on saavutettu hyviä tuloksia. UKALL-tutkimuksessa (n = 2 600) randomisoitiin matalan riskin potilaat (lapset ja nuoret aikuiset) kahteen intensifikaatioon. Matalan riskin määritelminä olivat 1. Ei huonon ennusteen sytogeneettisiä muutoksia ja 2. Varhainen vaste: MRD neg. pv + 29 tai pos. pv + 29, mutta neg. vk + 11. Randomisointiin eteni 521 potilasta, joista NCI:n mukaisesti luokiteltuna 65 % kuului standardiriskiin ja 35 % korkeaan riskiin. Vahvempi intensifikaatio ei ollut näillä potilailla tarpeen, EFS 5 vuoden kohdalla huimaavan hyvä kummassakin ryhmässä 94 % vs. 96 % (#496). St. Juden aineistossa (n = 963 lasta käsittäen 89 nuorta). Kolmessa ensimmäisessä tutkimuksessa riski määriteltiin korkeaksi kliinisin ja sytogeneettisin kriteerein, neljännessä huomioi- tiin lisäksi jäännöstaudin taso. Kolmessa ensimmäisessä tutkimuksessa nuorten tauditon elinaika (EFS) ja kokonaiselinaika olivat merkitsevästi huonommat kuin lapsilla. Neljännessä tutkimuksessa tämä ero hävisi. Siinä 6/45 ja 28/453 potilaasta hoidettiin allogeenisella siirrolla, indikaationa oli korkea riski tai jäännöstauti > 1 % kuuden viikon mittaisen induktion päättyessä. EFS 5 vuoden kohdalla oli 86,4 % lapsilla ja 87,4 % nuorilla. Hyvään tulokseen arveltiin syiksi jäännöstaudin arviointia, asparaginaasia, HD-metotreksaattia (5 g/m2 x 4) ja korkean riskin potilailla tehostettua intratekaaliprofylaksiaa (#498). Avoinna olevia kysymyksiä ovat asparaginaasin rooli hoitoprotokollissa (näyttäisi parantavan tuloksia, mutta esimerkiksi hyper-CVADprotokollalla saavutettu hyvät tulokset ilman asparaginaasiakin), onko PEG-asparaginaasi tehokkaampi kuin perinteinen ja parantavatko monoklonaaliset vasta-aineet (anti-CD20, antiCD22) ennustetta (randomisoitu tutkimus tarpeen). Ph+ALL:n induktiossa käytetään TKIlääkkeitä rutiinimaisesti, mutta tarvitaanko niitä ylläpitoon? TKI-lääkkeillä on todennäköisesti immunomodulatorisia vaikutuksia, jolloin ne voivat olla haitallisiakin allogeenisen siirron jälkeen joko niin, että lamaavat GVL-vaikutusta tai aktivoivat GVHD:n. ASH 2010 31 Myelooman kahdet kasvot Jos viime vuodet ovat olleet myelooman suhteen ilotulitusmaista uusien lääkeyhdistelmien esittelyä, niin nyt ASH2010-kokouksen opetuksellinen anti oli filosofisempaa laatua. Työkaluja tarjoiltiin alkuvaiheen myelooman arviointiin ja hyvin suuren riskin taudin tunnistamiseen. MGUS/smoldering myelooma Ola Landgren Bethesdasta esitti Educational Session -luennossaan keinoja arvioida monoklonaalisen gammapatian (MGUS) ja ilman hoitoa seurattavan myelooman (smoldering myelooma) etenemisen riskiä. Väestötutkimuksissa on osoitettu yksikantaan, että MGUS edeltää aina myelooman puhkeamista (Landgren O ym. Blood 2009; 113:5412). Potilaiden yksilölliset erot ratkaisevat tapahtuuko muuntuminen hoitoa vaativaksi myeloomaksi tasaisen hitaasti vai nopealla rytminvaihdoksella. Komplikaatioiden välttäminen puolestaan riippuu seurannan toteutumisesta. Mayo-klinikka tarjoaa kohtalaisen hyvän mallin arvioida myelooman etenemisen potilaskohtaista riskiä ja se antaa mahdollisuudet optimoida diagnoosivaiheen tutkimuksia sekä kontrollien taajuutta (Rajkumar SV ym. Blood 2005; 106:812). Riskimalli perustuu kolmeen ominaisuuteen ja niiden perusteella riskipisteiden kokonaismäärään. Raja-arvona paraproteiinissa on 15 g/l, kevyiden ketjujen suhteen poikkeama alueelta 0,26–1,65 ja pisteen tuo myös jokin muu M-komponentin muodostaja kuin IgG. Kun pistesarake näyttää nollaa, on myelooman riski 20 vuoden seurannan perusteella vain 5 % luokkaa ja vastaavasti 3 riskipisteen potilaan etenemisriski on 58 % samassa ajassa. Tämä perusteella seurantakäytäntöä voidaan höllätä matalan riskin potilailta vaikkapa 2–3 32 ASH 2010 vuoden väliseksi ja kaukana hematologisesta yksiköstä tapahtuvaksi. Nykyisten pelisääntöjen mukaan myelooman hoito aloitetaan vasta päätetapahtuman ilmaantumisen myötä. Edellisen tapaan tarjolla on riskimalli myös smoldering-myelooman suhteen. Plasmasolujen määrä luuydinnäytteessä > 10 %, seerumin M-komponentti yli 30 g/l ja kevytketjusuhde alle 0,125 tai yli 8 tuo täydet pisteet ja hoito alkaa keskimäärin 1–9 vuoden kuluttua (Kyle RA ym. N Engl J Med. 2007; 356:2582). Yhdellä riskipisteellä eli diagnoosin vaatimalla luuydinlöydöksellä hoidon aloitus siirtyy keskimäärin 10 vuoden kohdalle muistuttaen enemmän MGUS-tyyppistä taudinkuvaa. Onko korkean riskin smoldering-myelooman hoidosta sitten hyötyä? Tästä Mateos ym. tarjosivat esimakua abstraktissaan (#1935), jossa he vertailivat lenalidomidi-dexametasonihoitoa (Len-Dex) ja tavanomaista seurantaa yhteensä 118 potilaan tutkimuksessa. Puolelle näistä annettiin lenalidomidia 25 mg:n annoksella yhteensä yhdeksän hoitosykliä mahduttaen jokaiseen hoitokuukauteen kaksi neljän päivän dexametasoni-hoitoa annoksella 20 mg/vrk. Tämän jälkeen oli ylläpitohoidon vuoro eli lenalidomidia 10 mg:n annoksella, kunnes taudin eteneminen todettiin. Tutkimuksen potilaat on nyt rekrytoitu, mutta seurantaa on takana vasta keskimäärin 16 kuukautta eli esimerkiksi ylläpitohoidon mer- Marko Vesanen sisätautien ja kliinisen hematologian erikoislääkäri, kliininen opettaja TYKS, sisätautien klinikka kitsevyydestä ei vielä kummempaa voida sanoa. Vain 33 potilasta on toistaiseksi läpäissyt kaikki yhdeksän hoitosykliä ja näiden joukossa vaste saatiin 91 % potilailla (ORR; 15 % VGPR, 9 % CR ja 9 % sCR). Kaikista hoidetuista tauti on edennyt jossain määrin 13 potilaalla, kun vastaavasti seurantaryhmässä 21/61 on muuttunut oikeaksi myeloomaksi. Seurantaryhmässä eteneminen on tapahtunut keskimäärin 25 kk kohdalla, kun hoitoryhmällä tätä mediaania ei ole vielä saavutettu. Ehkä annamme ajan kulua ja odotamme, onko tältä strategialta lupa odottaa parannusta elinvuosiinkin. Hyvin suuren riskin myelooma Myeloomaan sairastuvan potilaan elämänkaaren pituuteen vaikuttavat potilaskohtaiset tekijät (ikä ja muut sairaudet), plasmasolukloonin ominaisuudet (mm. proliferaatio, genomimuutokset) ja yleiset ennusteelliset tekijät (ISS, laboratorioprofiili). Määritelmän mukaan hyvin suuren riskin myeloomana (ultra high-risk myeloma) voidaan pitää sellaista tautimuotoa, jonka odotettavissa oleva elinaikaennuste on vähemmän kuin kaksi vuotta. Esimerkiksi aiemmin tällaisena pidetty kromosomimuutoksen (4;14) omaava tauti on uusien hoitojen myötä tiputettu pois tästä kategoriasta. Jäljelle jäävät potilaat, joilla on kromosomipoikkeavuus 17p-, suuri veren beeta-2-mikroglobuliinipitoisuus (ISS 3) tai plasmasoluleukemia. Vakuuttavaa vertailevaa näyttöä näiden potilaiden hoitovaihtoehdoista ei ole, mutta yhtä mieltä ollaan tarpeesta tehokkaaseen hoi- 34 ASH 2010 toon alusta alkaen. Luennoitsija Herven (Nantes, Ranska) näkemys asiasta oli, että hoitoon tulisi ryhtyä parhaiden nykylääkkeiden yhdistelmällä (bortetsomibi – dexametasoni - talidomidi/lenalidomidi) heti alusta alkaen ja autologisen kantasolujensiirron jälkeen ylläpitohoito on suositeltavaa (bortetsomibi/lenalidomidi). Kevytesihoitoinen kantasolujensiirto ei saanut merkittävää kannatusta vaan myeloablatiivinen kantasolujensiirto on vaihtoehto nuoremmille, tässä tapauksessa alle 50-vuotiaille potilaille. Luennoitsija itse oli pääroolissa suuren riskin myelooman ylläpitohoitoa valottavassa tutkimuksessa, mistä oli esillä abstrakti (#1944). Kyseessä on IFM:n tutkimus, jossa 614 alle 65-vuotiasta myeloomapotilasta hoidettiin normaaliin tapaan induktiohoidolla ja suuriannoksisella melfalaanilla autologisen kantasolujensiirron tukemana. Osana tutkimusta seurattiin potilaita, joilta löytyi huonon ennusteen kromosomimuutoksena joko 4;14 (13,3 %) tai deleetio 17p (6,6 %). Lenalidomidia ylläpitohoitona saaneiden progressiosta vapaa elossaolo (PFS) oli 27 ja 29 kk, kun seurantaryhmässä vain 15 ja 14 kk. Huonon ennusteen potilaiden kohdalla ei siis ole syytä jäädä nautiskelemaan autologisen siirron jälkeisistä kuukausista ilman tehokasta ylläpitohoitoa. Muut herkkupalat Nykyiset myeloomalääkkeet antavat mahdollisuuden tavoitella täydellistä hoitovastetta (sCR) ja se kannattaa. Eurooppalainen tutkimusryhmä esitteli abstraktissaan (#1949) kolmesta laajasta tutkimuksesta (GIMEMA, HOVON) irrottami- aan 1 175 potilasta, jotka eivät soveltuneet autologiseen kantasolujensiirtoon joko ikänsä tai muiden syiden perusteella. Potilaat olivat saaneet MPkuurin joko tavallisena tai maustettuna (talidomidi, bortetsomibi tai molemmat ja vielä ylläpitona). Ymmärrettävästi eri hoitokuureilla saavutettiin eri tavalla tuloksia, mutta täydellisen hoitovasteen painoarvo elossaololukuihin oli aivan omaa luokkaansa. PFS kolmen vuoden kohdalla oli CR-ryhmässä 67 % ja VGPR- ryhmässä 27 % ja luvut olivat lähes identtiset yli 75-vuotiaiden sarjassa. Täydellinen vaste mitattiin 195 potilaalta eli yli 10 % potilaista. Tällaisten tulosten valossa iäkkäidenkin potilaiden hoito uusilla valmisteilla alkaa olla perusteltua. Jos toinen kantasolujensiirto katsotaan aiheelliseksi, tulisiko se olla kevytesihoitoinen allogeeninen sisarussiirto vai toisinto autologisesta? Tähän kysymykseen amerikkalainen ryhmä etsi vastausta höystämällä osaa autologisia potilaita vielä ylläpitohoidolla (#41). Solunsalpaajahoitona oli kaikissa siirroissa melfalaani 200 mg/ m2 ja allogeeniseen ympättiin vielä 2 G:n koko kehon sädehoito. 710 standardiriskin potilasta randomoitui sen perusteella, oliko saatavilla HLA-identtinen sisarus vai ei. Tupla-autologisen ryhmän ylläpitohoidon vaihtoehtona oli vuoden yhdistelmä talidomidia ja deksametasonia. Poti- laiden standardiriski tarkoitti, että beeta-2-mikroglobuliini piti olla < 4 mg/l ja kromosomin 13 piti olla ehjä. Ylläpitohoidon arviointi voidaan ohittaa, sillä 84 % potilaista lopetti sen huonosti siedettynä. Hoitoryhmien välillä ainoastaan hoitoon liittyvässä kuolleisuudessa kolmen vuoden kohdalla saatiin esiin merkitsevä ero (4 % v. 11 %, p = 0,04) allogeenisen ryhmän tappiok- Täydellinen vaste mitattiin 195 potilaalta eli yli 10 % potilaista. Tällaisten tulosten valossa iäkkäidenkin potilaiden hoito uusilla valmisteilla alkaa olla perusteltua. si. Muut vastearviot jäivät tasapeliin niin päivänä 56 jälkimmäisen siirron jälkeen kuin kolmen vuoden kohdallakin, jolloin progressiosta vapaa elossaolo oli 46 % (auto-auto) ja 43 % (autoallo). Allogeenisen kantasolujensiirron puolustajille kolmen vuoden seuranta on tietysti lyhyt aika, sillä pysyvän paranemisen saavuttaneiden tulisi erottua porukasta jatkoseurannan aikana. ASH 2010 35 UUSIA TULOKSIA LYMFOOMIEN HOITOTUTKIMUKSISTA Oireeton follikulaarinen lymfooma – hoidanko vai enkö hoida? Vuoden 2010 ASH-kokouksessa lymfoomien osalta valokeilaan nousi kysymys follikulaarisen lymfooman hoidon aloituksen ajankohdasta: To wait or not to wait? Aiemmin ei ole pystytty osoittamaan, että levinneessä mutta oireettomassa follikulaarisessa lymfoomassa hoidosta olisi hyötyä verrattuna pelkkään seurantaan (watchful-waiting approach). Plenary Scientific Session’issa esitetyt preliminaariset hoitotulokset rituksimabihoidolla haastavat tämän käsityksen. Syksyllä 2004 aloitetussa kontrolloidussa prospektiivisessa hoitotutkimuksessa selvitettiin aikuisilla potilailla levinneessä (stage II–IV) oireettomassa taudissa rituksimabihoidon mahdollista hyötyä verrattuna seurantastrategiaan (#6). Tutkimuksen eettisyyttä puolsi rituksimabihoidon vähäinen toksisuus. Primaaritutkimuskohteena olivat aika (uuden) hoidon aloittamiseen (kemoterapia tai sädehoito) ja vaikutus elämänlaatuun. Potilaat satunnaistettiin tutkimuksessa kolmeen haaraan: seurantaryhmä (haara A), rituksimabi 375 mg/m2 viikoittain neljä kertaa (haara B) ja rituksimabi 375 mg/m2 viikoittain neljä kertaa ja tämän jälkeen ylläpitohoitona 2 kuukauden välein kahden vuoden ajan (haara C). Hoitovaste arvioitiin kuukausien 7, 13 ja 25 kohdalla (TT-tutkimus ainakin kuukausien 7 ja 25 yhteydessä, luuydintutkimus vaadittiin remission varmistamiseksi). Tutkimuksen puolivälissä syyskuussa 2007 haara B päädyttiin sulkemaan rituksimabi-ylläpitohoidon tehon osoittavien raporttien lisääntyessä. Kaikkiaan 462 potilasta randomoitiin (n = 186 haara A, n = 85 haara B ja n = 192 haara C) aikavälillä 9/2004 – 5/2009. Potilaiden mediaani-ikä oli 60 vuotta (27–87 vuotta), ja 70 %:lla potilaista oli stage 36 ASH 2010 III–IV tauti. FLIPI-luokat jakautuivat seuraavasti: 0 = 9 %, 1 = 26 %, 2 = 41 %, 3 = 22 % ja 4 = 2 %. Maaliskuussa 2010 monitorointikomitean suosituksesta tehtiin koko aineiston analyysi 20 potilaan hoidon vielä jatkuessa ylläpitohaarassa. 93 potilasta (20 %) oli aloittanut uuden hoidon, joka oli valtaosalla kemoterapia (84 %). Kolmen vuoden kohdalla potilaita, joille uutta hoitoa ei ollut aloitettu oli A-haarassa 48 %, B-haarassa 80 % ja C-haarassa 91 %. Seurantaryhmässä (haara A) mediaaniaika hoidon aloitukseen oli 34 kuukautta vastaten hyvin aiempien tutkimusten tuloksia. Sen sijaan 4 vuoden seuranta-aikana rituksimabiryhmissä mediaaniaikaa uuden hoidon aloitukseen ei ole saavutettu (#6, kuva 1, p < 0,001 haara A vs. haara B/haara C). Vastaavasti myös progressiovapaassa elinajassa todettiin merkitsevä ero rituksimabihaarojen eduksi verrattuna seurantahaaraan (#6, kuva 2). Eroja kokonaiselinajassa ryhmien välillä ei todettu 95 % potilaista ollessa edelleen elossa. Vakavista sivuvaikutuksista (SAE) 31/45 tapahtui rituksimabihaaroissa (A: n = 14, B: n = 6, C: n = 25) sisältäen infektioita, allergisia reaktioita ja neljä grade 4 neutropeniaa. Tulosten perusteella esittäjä Kirit Ardshena esitti loppupäätelmänä, että Riikka Räty LT, kliinisen hematologian erikoislääkäri HYKS, hematologian klinikka on liian varhaista antaa ehdottomia hoitosuosituksia ennen elämänlaatuvaikutusten analyysia, mutta mikäli rituksimabihaaroissa ei todeta haittaa elämänlaatuun, on tämä optio jatkossa ilmeinen. Esityksen jälkeisissä kommenteissa yleisöstä nostettiin esille näkemys, ettei seurantastrategiaa ensisijaisena tule muuttaa ilman elinaikaedun osoitusta. Toisaalta Ardshena piti mahdollisena elämänlaadun parantumista rituksimabihoidolla, jolloin tämä tukisi rituksimabihoitoa vaihtoehtoisena optiona seurannalle. Jäämme siis mielenkiinnolla odottamaan! Rituksimabi-ylläpitohoito follikulaarisessa lymfoomassa Follikulaarisessa lymfoomassa rituksimabin kombinoiminen kemoterapiaan on osoitettu lisäävän elinaikaa niin ensilinjassa kuin aiemmin hoidetuillakin potilailla. Rituksimabi-ylläpitohoidon on myös aiemmin osoitettu parantavan ennustetta relapoituneilla potilailla, ja nyt ylläpitohoito on raivannut tiensä myös ensilinjaan. Vahva näyttö immunokemoterapian jälkeisen rituksimabiylläpitohoidon tehosta follikulaarisessa lymfoomassa aiemmin hoitamattomilla potilailla julkaistiin kesällä 2010 ASCO-kokouksessa (Salles et al. ASCO 2010). Nyt ASH:ssä esitettiin kyseisen PRIMA-tutkimuksen päivitetyt tulokset posterina (#1788). Tässä laajassa – suomalaisvoiminkin panostetussa – faasin III monikeskustutkimuksessa satunnaistettiin (valinnaisen) immunokemoterapian jälkeen vähintään osittaisen vasteen (PR) saavuttaneet potilaat joko seurantaryhmään tai rituksimabi-ylläpitohoitoryhmään (375 mg/ 38 ASH 2010 m2 1 infuusio 8 viikon välein 2 vuoden ajan). Potilailla tuli olla korkean tuumoritaakan tauti. Randomoiduista 1 217 potilaasta 1 193 potilaan tiedot olivat analysoitavissa. Respondoivat potilaat stratifioitiin annetun immunokemoterapian (R-CHOP 74 %, R-CVP 22 % ja R-FCM 4 % potilaista) sekä hoitovasteen mukaan (CR/ CRu versus PR). Kolmen vuoden progressiovapaa elinaika oli 60,3 % seurantaryhmässä ja 78,6 % rituksimabi-ylläpitohaarassa (p < 0,0001, seuranta-ajan mediaani 36 kk). 52 % niistä potilaista, joilla hoitovaste oli randomisaatiohetkellä PR, oli saavuttanut kahden vuoden ylläpitohoidon päättyessä täydellisen vasteen (CR/CRu) kun vastaava luku seurantaryhmässä oli vain 30 % (p = 0,0001). Kaikkiaan 75 % ylläpitohoidetuista potilaista (n = 361/482) ja 55 % seurantaryhmän potilaista (n = 268/491) saavutti täydellisen hoitovasteen (CR/CRu, p < 0,0001). Analyysihetkellä 6 % seurantaryhmän potilaista (n = 30) ja 5 % (n = 26) ylläpitohoitoryhmän potilaista oli kuollut (HR 0,87). Rituksimabihoitoon ei todettu liittyvän merkitsevästi lisääntynyttä toksisuutta: tavallisimpina haittavaikutuksina raportoitiin infektiot (24 % seurantaryhmässä ja 39 % rituksimabiryhmässä). Neutropenia (grade 3–4) oli harvinaista (1 % seurantaryhmässä ja 4 % rituksimabiryhmässä). Elinaikaetua rituksimabi-ylläpitohoidolla ei ole siis (vielä) osoitettu, mutta hyöty katsotaan siinä määrin suureksi, että ensilinjan ylläpitohoito on päässyt Suomen lymfoomaryhmän hoitosuosituksiin PRIMA-tutkimuksen tavoin toteutettuna. Ylläpitohoidon optimaalisesta toteutustavas- ta ajoituksen, annostuksen, annosvälien ja hoidon keston suhteen tiedetään itse asiassa varsin vähän. Vielä ei myöskään tiedetä, kuinka annettu ylläpitohoito vaikuttaa myöhemmin annettavien hoitojen vasteeseen. Vähän lisätietoa ylläpitohoidon tehosta odotetaan taas kuluvan vuoden aikana RESORT-tutkimuksen tuloksista; tässä pienen tuumoritaakan potilailla neljän rituksimabi-infuusion jälkeen vasteen (PR/CR) saavat satunnaistetaan rituksimabi-ylläpitohoitoon tai seurantaryhmään, jossa neljän rituksimabi-infuusion sarja uusitaan progression yhteydessä. Manttelisolulymfooma (MCL) – intensiivinen hoito ja molekulaarinen remissio hyvien hoitotulosten perustana Monissa lymfoomissa standardihoitona käytetyn R-CHOP-hoidon teho on kiistatta epätyydyttävä MCL:ssa: vain noin 40 % potilaista saavuttaa täydellisen remission ja keskimääräinen elinaika jää 3–4 vuoteen. Pohjoismaisen lymfoomaryhmän aiemmat faasin II tutkimukset ovat osoittaneet, että korkea-annoksisen sytarabiinin (HDAraC, 2–3 g/m2 4 annosta/sykli) ja rituksimabin kombinoiminen maxi-CHOP-hoitoon verrattuna pelkkään maxi-CHOP-induktioon ennen autologista kantasolujensiirtoa lisää merkittävästi hoitovasteiden määrää ja elinajan pituutta lisäämättä hoidon toksisuutta (Geisler et al. Blood 2008). Hoitotulokset jäävät kuitenkin edelleen selvästi huonommiksi MIPI-luokituksessa korkeaan riskiin kuuluvilla verrattuna matalan tai keskikorkean riskin potilaisiin (CR/CRu 64 % vs. 42 %, p < 0,03). Huonompi hoitovaste heijastuu merkitsevästi myös potilaiden elinaikaan (5-vuoden elinaika alle 50 % korkean vs. yli 80 % pienen- ja keskiriskin potilailla). Pohjoismainen lymfoomaryhmä on käynnistämässä uutta hoitotutkimusta, jossa selvitetään pystytäänkö korkean riskin MCL-potilailla parantamaan täydellisten vasteiden määrää ennen autologista kantasolujensiirtoa korvaamalla induktiossa käytetty R-CHOP/R-HDAraC-vuorotteluhoito kuudella R-HDAraC+deksametasoni-hoitosyklillä. Sytarabiinin tehosta MCL:ssa saatiin nyt varmistus randomoidussa tutkimuksessa. ASH:ssa julkaistiin tulokset eurooppalaisen MCL-ryhmän (The European Mantle Cell Network) työstä, jossa potilaat saivat joko 6 sykliä R-CHOP-hoitoa tai vuorotellen R-CHOP- ja sytarabiinia sisältävää R-DHAP-hoitoa (kolme sykliä kumpaakin) autologista kantasolujensiirtoa edeltävästi (#110). Tutkimukseen otettiin alle 65-vuotiaita aiemmin hoitamattomia MCL-potilaita. Kesäkuun 2004 ja toukokuun 2010 välisenä aikana tutkimukseen satunnaistettiin yhteensä 497 potilasta, joista 391 oli analysoitavissa. Tutkimushaarojen välillä ei todettu merkittäviä eroja iän, taudin levinneisyyden tai MIPI-riskiryhmien jakatumisen välillä. Molemmissa ryhmissä yli puolet potilaista (61 % R-CHOP ja 62 % R-CHOP/DHAP-ryhmä) kuului pienen MIPI-riskin ryhmään ja vastaavasti vain 14 % vs. 15 % korkean MIPI-riskin ryhmään. Induktion jälkeen täydellisen remission saavuttaneita (CR/CRu) oli merkittävästi enemmän sytarabiinia sisältävässä hoitohaarassa kuin R-CHOP-haarassa (60 ASH 2010 39 % vs. 41 %, p = 0,0003). Kantasolujensiirron jälkeen remissioluvuissa ei todettu eroja (ORR 97 % R-CHOP vs. 97 % R-CHOP/DHAP ja vastaavasti CR 65 % vs. 63 %), mutta hoitovasteen menetykseen kuluva aika (TTF) oli sytarabiiniryhmässä pidempi (mediaania ei saavutettu) kuin R-CHOP-ryhmässä (mediaani 49 kk). Tämä kuvastanee remissioiden parempaa laatua R-CHOP/DHAP-ryhmässä. Samasta työstä jo artikkelinakin julkaistu (Pott et al. Blood 2010) tärkeä tulos molekulaarisen jäännöstaudin (MRD) ennustemerkityksestä MCL:ssa kuultiin nyt myös ASH:ssä suullisena esityksenä (#965). RQ-PCR menetelmällä luuydin- ja verinäytteistä mitattuna merkitsevästi korkeampi määrä molekulaarisia remissioita todettiin R-CHOP/R-DHAP-ryhmässä (36/84, 43 %) verrattuna R-CHOP- ryhmään (12/89, 13 %, p < 0,0001). Remission kesto oli merkitsevästi pidempi potilailla jotka olivat MRD-negatiivisia induktiohoidon jälkeen (24 kk kohdalla remissiossa oli 89 % MRD-negatiivisista vs. 74 % MRD-positiivisista, p = 0,0017). Kantasolujensiirtoon liittyvässä kuolleisuudessa ei todettu ryhmien välillä eroja (TRM 3 % R-CHOP vs. 4 % R-CHOP/DHAP). Induktiohoidon osalta hematologinen toksisuus (grade 3–4), munuaistoksisuus (grade 1–2) ja pahoinvointi (grade 1–2) olivat jonkin verran yleisempiä sytarabiinipohjaisessa hoidossa. Ryhmän johtopäätöksenä todetaan, että autologista kantasolujensiirtoa edeltävästi korkea-annoksista sytarabiinia sisältävä induktiohoito tulisi olla uusi standardihoito alle 65-vuotiailla MCL-potilailla. 40 ASH 2010 Edelleen vahvistusta CHOP-komponenttien vähäiselle vaikutukselle MCL:n hoidossa saatiin myös ranskalaisten (GOELAMS / GELA) tutkimuksesta. Tässä randomoidussa faasin III LyMA Trail-tutkimuksessa selvitetään R-DHAP (rituksimabi 375 mg/m2 pv 1, DXM 40 mg pv 1–4, sytarabiini 2 x 2 g/m2 pv 2, sisplatiini 100 mg/ m2 pv 1) -induktiohoidetuilla potilailla rituksimabi-ylläpitohoidon tehoa autologisen kantasolujensiirron jälkeen aiemmin hoitamattomilla MCL-potilailla. Tutkimus on käynnistynyt syyskuussa 2008 ja nyt ASH:ssa julkaistiin ensimmäinen raportti 64 analysoitavissa olevan potilaan induktiohoidon osalta (#1758). Varsin vakuuttava osuus niistä 58 potilaasta, jotka olivat saaneet neljä R-DHAP-hoitoa saavutti täydellisen hoitovasteen (ORR 92 % ja CR/CRu 82,5 %) ennen autologista kantasolujensiirtoa. Odotamme toki mielenkiinnolla myös ylläpitohoidon tuloksia jatkossa. Suuriannoksista sytarabiinia monoterapiana ei ole aiemmin tutkittu MCL:n induktiohoitona. Edellä esitetyt tulokset tukevat hyvin Pohjoismaisen lymfoomaryhmän perusteluja pyrkiä edelleen parantamaan induktiohoitotuloksia korvaamalla varsin tehottomaksi todetut CHOP-hoidot (3 sykliä) kokonaan suuriannoksisella sytarabiinilla kantasolujensiirtoa edeltävästi. • Kaksois-satunnaistetussa tutkimuksessa iäkkäillä diffuusia suurisoluista B-solulymfoomaa (DLBCL) sairastavilla potilailla ensilinjan CHOP-hoitoon liitetty rituksimabi-ylläpitohoito (4 viikoittaista infuusiota 6 kk välein 2 vuoden ajan) pidensi DFS- ja FFS-aikaa mutta ei kokonaiselinaikaa verrattuna seurantaan. Sen sijaan ensilinjassa R-CHOP hoidetuilla potilailla rituksimabi-ylläpitohoito ei parantanut ennustetta. (#589) • Radioimmunoterapia (iodine -131- tositumomabi) konsolidaationa kahdeksan R-CHOP 21-hoidon jälkeen (sisältäen kuusi annosta rituksimabia) ei parantanut ennustetta 86 DLBCL-potilaan faasin II aineistossa verrattuna historiallisiin tuloksiin R-CHOP-hoidolla. Kolmasosalla potilaista radioimmunoterapiaa ei pystytty toteuttamaan. Uusien lääkkeiden kombinoiminen hoitoon jo alkuvaiheessa odotetaan tuovan parempia tuloksia ja ryhmä (SWOG) on aloittamassa uuden tutkimuksen jossa R-CHOP hoitoon yhdistetään HDAC-inhibiittori, vorinostat. (#590) • Huolimatta siitä, että VEGF ja VEGF-reseptorien yliekspressio on DLBCL:ssa tavallista, ei VEGF-vasta-aineen, bevacizumabin, todettu parantavan progerssiotonta elinaikaa DLBCL-potilailla R-CHOP-hoitoon yhdistettynä. Hoito oli huomattavan toksista: 64 potilaan aineistossa oli 30 SAE-tapahtumaa sisältäen kaksi äkillistä kuolemaa ja viisi GI-kanavan perforaatiota. (#591) • Immunomodulatorinen lenalidomidi on yksi mielenkiintoisimmista uusista MCL:ssä tukittavista lääkkeistä. ASH:ssa kuultiin kahden pienen tutkimuksen tuloksia relapoituneen/refraktaarin lymfooman hoidosta lenalidominilla yhdistettynä deksametasoniin tai deksametasoniin ja rituksimabiin (#3962). Ensimmäisessä työssä (#966) kolmen Len Dex-syklin jälkeen (lenalidomidi 25 mg pv 1-21 ja DXM 40 mg pv 1, 8, 15 ja 22, 28 päivän sykleissä) PR tai SD vasteen saaneet jatkoivat hoitoa konsolidaationa 12 kk ajan tai taudin progressioon. CR:n saavuttaneille potilaille annettiin remission päälle kolme hoitosykliä. Paljon hoidetussa 33 MCL-potilaan aineistossa kolmen syklin jälkeen OR oli 67 % ja CR 15 % (n = 5), ja ohjelman lopussa 55 % ja 24 %. 15 potilaista keskeytti hoidon (14 NR/PD). Mediaaniseuranta-aika oli vain 6 kk, mutta kukaan remission saavuttaneista potilaista ei ollut relapoitunut. Toisessa tutkimuksessa (#3962) valtaosalla potilaista oli indolentti lymfooma (n = 22) ja vain 5:llä MCL. Kaikki potilaat olivat saaneet aiemmin rituksimabipohjaista hoitoa. Lenalidomidi annosteltiin 10 mg joka päivä + DXM 8 mg kerran viikossa (Len Dex, kaksi 28 päivän sykliä). Kolmanteen sykliin liitettiin rituksimabi neljänä viikottaisena infuusiona ja tämän jälkeen Len Dex jatkettiin progressioon (tai estävään toksisuuteen). Kolme kuukautta rituksimabin annosta tehdyssä vastearviossa ORR oli 60 % (9/15) follikulaarisessa lymfoomassa ja 50 % (2/4) MCL:ssä. Molemmissa tutkimuksissa hoito kuvattiin hyvin siedetyksi. ASH 2010 41 Signaalit laboratoriosta klinikkaan Laboratoriodiagnostiikalla on keskeinen merkitys hematologisten maligniteettien diagnostiikassa, luokituksessa ja hoidon suunnittelussa. Hoitovastetta seurataan sekä molekyyligeneettisillä että virtaussytometrisillä menetelmillä. Geenisirutekniikoiden avulla tunnistetaan uusia geenejä, joilla on osuutensa hematologisten maligniteettien synnyssä. Osa näistä geeneistä tuottaa proteiinia, jota ei esiinny normaaleissa vastaavan kypsyysasteen soluissa ja jota vastaan tuotettua vastaainetta voidaan käyttää esim. virtaussytometriseen jäännöstaudin seurantaan. Uusia ennustetekijöitä akuutissa lymfoblastileukemiassa Yksi viimeaikaisista uusista ennusteellisista tekijöistä akuutissa lymfoblastileukemiassa (ALL) on CRLF2-geenin (cytokine receptor-like factor 2, tunnetaan myös nimellä TSLPR eli thymic stromal lymphopoeitin receptor) lisääntynyt ilmentyminen. Muutos esiintyy noin 5–7 %:lla ALL potilaista ja se liittyy JAK1 tai JAK2 -geenejä aktivoiviin mutaatioihin, IKZF1 geenin muutoksiin ja huonoon ennusteeseen. TSLPR proteiinia vastaan on kehitetty vasta-aine, jota voidaan käyttää virtaussytometrisessa jäännöstautianalytiikassa (Dario Campana: Minimal Residual Disease in Acute Lymphoblastic Leukemia (Hematology 2010, 7–12). Solunsisäiset viestintäreitit: uusi työkalu lääkekehitykseen ja lääkeaineherkkyyden tutkimiseen? Uusi mielenkiintoinen tapa selvittää malignien solujen sytomolekyyligeneettisten, epigeneettisten ja muiden molekulaaristen muutosten seurauksena syntyviä häiriöitä proteiinien funktioon ja solun signalointireitteihin on ns. SCNP eli single- 42 ASH 2010 cell network profiling. Monivärivirtaussytometrian ja monoklonaalisten vasta-aineiden (mm. fosfo-spesifiset vasta-aineet eri signalointiproteiineja vastaan) avulla voidaan karakterisoida näytteessä olevien solutyyppien intrasellulaarisia signalointireittejä lepotilassa ja sen jälkeen, kun soluja on inkuboitu erilaisten stimuloivien tai muiden yhdisteiden (esim. kasvutekijät, sytokiinit, sytostaatit = modulaattorit) kanssa. Näin saadaan tietoa malignien solujen poikkeavista signalointireiteistä ja mm. solujen responssista eri lääkeaineille. Rosen työtovereineen (#2739) tutki em. menetelmän avulla FLT3-reseptorin aktivaatiota akuutissa myelooisessa leukemiassa (AML) ja sitä, vaikuttaako mutaatio tai FLT3-ligandin sitoutuminen reseptoriin Stat5, PI3-kinaasi/Akt ja Ras/Raf/ Erk välitteisiin signalointireitteihin. Tavoitteena oli selvittää edellä kuvatuissa signalointireiteissä mahdollisesti olevia eroja/muutoksia sytokiini- ja kasvutekijästimulaatioiden sekä lääkeainevaikutuksen jälkeen FLT3-mutaation omaavissa (FLT3-ITD, n = 6) ja ei-mutatoituneissa AML:oissa (FLT3-WT, n = 38); kontrollina käytettiin 7 terveen luovuttajan luuytimen mononukleaarisolueristeen blasteja. Vasteet eri modulaattoreille erosivat merkittävästi Sanna Siitonen LT, vt. osastonylilääkäri HUSLAB, Meilahden sairaala ryhmien välillä: Verrattaessa terveen luovuttajan blasteja FLT3-ITD blasteihin viimeksi mainituilla oli korkeampi basaalinen p-Stat5 taso, heikentynyt FLT3-ligandin indusoima P13K ja Ras/Raf/ Erk aktivaatio, lähes olematon Jak/Stat aktivaatio IL-27 stimulaation jälkeen sekä lisääntynyt herkkyys apoptoosille DNA:ta vaurioittavien lääkeaineiden käsittelyn jälkeen. Lisäksi kaksi näytettä, joissa FLT3-ITD taso oli matala, omasivat samankaltaisen signalointiprofiilin kuin FLT3-WT AML näytteet. Toisaalta FLT3-WT näytteiden signalointiprofiilit olivat kovin heterogeeniset ja osittain samankaltaiset kuin kontrollinäytteillä ja osittain samankaltaiset kuin FLT3-ITD näytteillä. Tutkijat ajattelivat tuloksen ainakin osittain selittävän sen, että FLT3- mutaation omaavien AML potilaiden vaste FLT3-kinaasi-inhibiittoreille on kovin vaihteleva. Tutkimustuloksen merkitys taudin ennusteelle ja lääkeainevasteelle selviää kuitenkin vasta, jos potilaita otetaan kinaasi-inhibiittoritutkimuksiin riippumatta FLT3-reseptorin mutaatiostatuksesta. Toisessa SCNP -menetelmää käyttävässä työssä tutkittiin B-solureseptorivälitteistä (BCR) signalointia ja sen yhteyttä leukeemisten solujen ZAP-70 statukseen kroonista lymfaattista leukemiaa (KLL) sairastavilla potilailla (#3586). Shultsin ja hänen työtovereidensa tavoitteena oli selvittää, voidaanko yhdistämällä tiedot BCR -välitteisestä signalointiprofiilista ja ZAP-70 ilmentymän tasosta kehittää nykyisiä parempi menetelmä potilaiden ennusteen arvioimiseksi ja voidaanko tietoa käyttää BCR -signalointitiehen kohdistuvien lääkkeiden kehittämiseen. Tutkimuksessa mitattiin basaalista ja moduloitua BCR-signalointia (modu- 44 ASH 2010 laattoreina anti-IgM ja H2O2) veren mononukleaarisista soluista viideltä ZAP-70 negatiiviselta ja viideltä ZAP-70 positiiviselta KLL -potilaalta. Vastetta mitattiin fosfo-spesifisillä, seuraavia signalointiproteiineja vastaan kohdistuvilla vastaaineilla: p-Syk, p-ERK, p-p38, p-Lck, p-NF-kB ja p-SAPK/JNK. Samanaikaisesti mitattiin ZAP-70 ilmentymän intensiteettiä ZAP-70 vasta-aineella. Tutkimuksen tulosten perusteella biologinen heterogeenisyys KLL-potilaiden välillä oli ilmeinen. Normaaleihin B-soluihin verrattuna basaaliset p-Syk, p-NF-kB ja p-SAPK/JNK tasot olivat korkeammat 7/10 KLL-potilaalla. Anti-IgM stimulaation jälkeen havaittiin positiivinen trendi p-Lck, p-ERK ja p-p38 tasojen ja ZAP-70 ilmentymän intensiteetin nousun välillä, ja p-Syk tason havaittiin korreloivan ZAP-70 ilmentymän intensiteettiin. H2O2 -stimulaation jälkeen vastaavia korrelaatioita ei todettu. Tulosten perusteella tutkijat toteavat, että SCNP-menetelmän avulla voidaan osoittaa nykyisten prognostisten ryhmien olevan signalointiprofiileiltaan biologisesti heterogeenisiä. He olettavat, että laajempien tutkimusten jälkeen menetelmän avulla mahdollisesti voidaan valita korkean riskin potilaat spesifisemmin ja aikaisemmin hoidon piiriin kuin nykyisin. Potilasmateriaalit edellä kuvatuissa tutkimuksissa ovat vielä pieniä ja menetelmä soluerotteluineen ja stimulaatioineen on työläs diagnostiseen rutiinilaboratorioon. Se kuitenkin tuottaa uutta tietoa solujen signalointifunktioista ja voi osoittautua arvokkaaksi työkaluksi mm. uusia lääkeaineita testattaessa sekä mahdollisesti yksittäisten potilaiden malignien solujen lääkeherkkyyttä arvioitaessa. ASH 2010 -kongressiraportti Julkaisija: Novartis Finland Oy, Metsänneidonkuja 10, 02130 Espoo. www.novartis.fi Puhelin 09-6133 200 Päätoimittajat: professori ja ylilääkäri Kimmo Porkka, Biomedicum Helsinki ja HYKS hematologian klinikka ja kliinisen hematologian dosentti Tarja–Terttu Pelliniemi, Turun yliopisto | Toimitusneuvosto: Kimmo Porkka, Tarja–Terttu Pelliniemi ja Pertti Paavola | Toimitus ja ulkoasu: Miltton Oy | Paino: Erweko Painotuote Oy | Kuvat: Mikael Lindén, Shutterstock (kansi) | Lehdessä kirjoittavien henkilöiden mielipiteet ovat heidän omiaan, eivätkä välttämättä edusta Novartis Finland Oy:n kantaa. CCC204-02/11 PEFC/02-31-120