general information
Transcription
general information
[]1 * עלון זה תורגם באדיבות העמותה הישראלית ל – TSC מוקדש לזכרו של אריאל רוניס ז"ל שתרם לעריכתו והגהתו |2עמוד תוכן העניינים הקדמה3..................................................................................... מהי טוברוס סקלרוזיס (4......................................................? (TSC כיצד מאבחנים טוברוס סקלרוזיס ?5................................................ מהם הביטויים הקליניים של טוברוס סקלרוזיס ?6............................. הגנטיקה של טוברוס סקלרוזיס33..................................................... מידע ותמיכה35............................................................................. שאלות נפוצות36............................................................................ ביבליוגרפיה31.............................................................................. נספחים31.................................................................................... |3עמוד הקדמה עלון זה נועד לספק מידע בסיסי על טוברוס סקלרוזיס ( .)TSCהעלון אינו אינו מכיל המלצות רפואיות או אחרות ,אף לא נועד לכך. אין לבצע שום טיפול רפואי או אחר בהתבסס על המידע בעלון זה מבלי להיוועץ תחילה ברופא. העמותה הבינלאומית והעמותה הישראלית ל TSC -אינן מקדמות או ממליצות על שום טיפול, תראפיה ,מוסד ,או תוכנית התערבות כלשהי. ___________________________________________________________________ טוברוס סקלרוזיס ( )Tuberous Sclerosis Complex- TSCהיא הפרעה גנטית אשר יכולה להשפיע על מספר מערכות בגוף .הטיפול באדם עם TSCיכול לדרוש מעורבות מתמשכת של רופאים מומחים ,מומחי בריאות הקשורים לנושא וכן אנשים המיומנים בטיפול פסיכולוגי וחינוכי .לכן חשוב כי אנשים עם ,TSCהמשפחות שלהם ו/או המטפלים ,ילמדו על המחלה על מנת לסייע בתקשורת עם גורמי הטיפול ומומחים אחרים שנמצאים עימם בקשר. עלון זה מסביר את הביטויים הקליניים של ,TSCהמאפיינים שלה ,מצביע על כמה מהבדיקות הרפואיות הבסיסיות הנדרשות ומה מטרתן ועוזר לאנשים להתמודד עם האבחנה .זאת כחלק ממטרות העמותה לספק מידע ,הכוונה ,תמיכה ,שירותים וסיוע על מנת לשפר את חיי אלו המושפעים מ .TSC |4עמוד מהי טוברוס סקלרוזיס? טוברוס סקלרוזיס (או קומפלס טוברו סקלרוזיס ,)TSC -היא הפרעה גנטית המשפיעה על איברים רבים ,וגורמת לגידולים לא-ממאירים בעור ,בכליות ,במוח ,בלב ,בעיניים ,בריאות ,בשיניים, בחלל הפה ובאיברים אחרים .אנשים יכולים להיות מאובחנים עם TSCבגלל מעורבות של אחד או יותר מהאברים הללו ,בדרך כלל בתלות בגיל בו מתבצעת האבחנה .החומרה של ,TSCיכולה לנוע מקלה עד קשה ,גם באותה משפחה שבה יש יותר מבן משפחה אחד עם .TSC האבחון של ,TSCוכן הבירור של אלו הנמצאים בסיכון להופעת ,TSCמצריכים בדיקה מדוקדקת של העור ,הלב ,העיניים ,המוח ,הריאות והכליות ,כמו גם בדיקה גנטית .חשוב לדעת ולהכיר את ביטויי ההפרעה ולעקוב אחרי ההמלצות לסריקה והערכה של .TSC אומדן השכיחות ל ,TSC -הוא 1ל 0,666לידות .על פי הערכה זו יש כמיליון אנשים בעולם עם ,TSCולמעלה מ 1666 -בישראל .השכיחות של TSCבנשים וגברים זהה והיא מופיעה בכל הגזעים או מוצא אתני. אנשים יכולים להיות מאובחנים בכל גיל ,בהתאם לביטויים המופיעים אצלם .האבחון יכול להיות לאחר הופעת אנגיופיברומות (קשריות -הגבהות קטנות מוצקות) על הפנים בגיל ההתבגרות ,בגלל נוכחות של גידולים (לא ממאירים) בלב היילוד ,או התחלה של בעיית כליות בבגרות .אולם ,במרבית המקרים ,האבחנה של TSCמגיעה בעקבות התחלה של התקפי אפילפסיה. |5עמוד כיצד מאבחנים טוברוס סקלרוזיס אבחנה קלינית של טוברוס סקלרוזיס מתבססת על בדיקה גופנית מדוקדקת בשילוב בדיקות הדמיה .הבדיקה הספציפית שיש לבצע תלויה בגילו של האדם .טומוגרפיה ממוחשבת ( )CTאו הדמיית תהודה מגנטית ( ,)MRIמתבצעות על מנת לאתר ממצאים אופייניים במוח CT .ברזולוציה גבוהה ( )HRCTשל הריאות או MRIשל הכבד והכליות יכולים להראות גידולים או ציסטות באיברים אלו .רופאים צריכים לבחון בקפדנות את העור ולחפש מגוון של ביטויים עוריים כגון פיברומות (תוספות עור) על ציפורני הידיים והרגליים ,שקעים בשיניים ,או פיברומות בתוך הפה. מנורת Woodאו אור אולטרה-סגול מסייעים באיתור כתמים היפומלאנוטיים (בהירים יותר מהעור סביבם) ,שלעיתים יש קושי באיתורם בתינוקות או באנשים עם גוון עור בהיר .יש לבחון את העיניים לאיתור ממצאים ברשתית .את הלב יש לבדוק באמצעות אקו-קרדיוגרם (אולטרה- סאונד של הלב) וא.ק.ג( .רישום פעילות חשמלית) לאיתור גידולים לבביים שפירים. הקריטריונים האבחוניים וההמלצות לבדיקות מעקב ל TSC -עודכנו ב 2612בכנס הקונצנזוס השני של TSCשהתקיים בוושינגטון ופורסמו ב ( 2610 -תרגום ההמלצות נמצא באתר העמותה הישראלית ,tsc.org.il -ובנספח) .ניתן לבצע כיום בדיקות גנטיות ל TSC -בכדי לאשש אבחנה קלינית ולזהות אם ישנה מוטציה הגורמת למחלה .אין שום מאפיין קליני שהוא ייחודי ל .TSC - בנוסף ,מאפיינים רבים של ,TSCכגון התקפים או מוגבלויות שכליות ,ניתן לראות אצל אנשים רבים שאינם בעלי .TSCלכן נדרש מקבץ של מאפיינים לצורך קביעת האבחנה הקלינית .יש מאפיינים מסויימים שהינם בעלי משקל גדול יותר .ככל שישנם יותר מאפיינים כך ההסתברות שאכן מדובר ב TSC -גדולה יותר. |6עמוד מהם הביטויים הקליניים של טוברוס סקלרוזיס טוברוס סקלרוזיס יכולה להשפיע על כל אחת ממערכות הגוף ולהביא למגוון סימנים ומאפיינים. הממצא יכול להיות תלוי בגילו של האדם הנבדק .מאפיינים של TSCנראים בדרך כלל בעור, במוח ,בכליות ,בלב ,בעיניים ובריאות .ידוע כי ממצאים נוספים קיימים לעתים באיברים רבים אחרים כגון חניכיים ,שיניים ,עצמות ,כבד ,לבלב ,ואברי הרבייה. א .מוח ותפקודים נוירולוגיים: אצל אנשים עם TSCניתן לראות מספר ממצאים אופייניים במוח ,כולל טוברים ,גושים קטנים בדפנות חדרי המוח ) ,(Subependyaml nodulesוגידול מסוג אסטרוציטומה ( .)SEGAבחלק מהאנשים קיימים כל הממצאים הללו ובחלק אין כלל .למרבית האנשים עם טוברוס סקלרוזיס יהיה אחד מהממצאים הללו. )3טוברים קורטיקליים: טוברים קורטיקאליים מודגמים בצורה הטובה ביותר בהדמיית .MRIמאפיין בולט זה היה גם הבסיס הראשוני לשם שניתן לתופעה "טוברוס סקלרוזיס" .הטוברים מייצגים הפרעה בהתפתחות קליפת המוח ומכילים תאים לא תקינים .לחלק מהאנשים עם TSCיש הרבה מאד טוברים בעוד לאחרים אין כלל .את הטוברים קשה יותר לראות במוח של תינוקות מאשר במוח בוגר יותר, אולם עדיין ניתן לראותם בהדמיה של תינוק נולד .הטוברים ו/או האזור שסביבם ,קשורים בהתפתחות של התקפים אצל אדם עם .TSCיחד עם זאת ,מחקרים עדכניים מצאו שיכולים להיות מספר רב של תאים לא תקינים המפוזרים במוח של אדם עם TSCאך תפקידם בהתפתחות ההתקפים אינו ברור. )2גושים בחדרי המוח ):Subependymal Nodules-(SENs ה SENs -הם צברים קטנים של תאים הממוקמים בדפנות חדרי המוח (המרווחים במוח המלאים בנוזל השדרה [ .)]CSFהגושים לעיתים מלאים סידן וקל לזהותם ב .MRI - |7עמוד )3גידול מסוג אסטרוציטומה בחדרי המוח Subependimal Giant Cell ):Astrocytoma-(SEGA סוג זה של גידול לא ממאיר מתפתח אצל 5-15%מהאנשים עם .TSCלעתים ניתן לזהות SEGA בעובר במהלך ההיריון או לאחר הלידה .גדילת הגידול שכיחה בתקופת גיל הילדות ,נעורים ובגרות מוקדמת והסיכוי לגדילתו קטן משמעותית לאחר אמצע שנות העשרים .יש לבצע MRI מוח בעת האבחנה של TSCעל מנת לקבל תמונה כבסיס להשוואה ובהמשך כל 1-0שנים עד גיל .25תדירות בדיקות המעקב צריכה להיקבע על ידי הרופא המטפל ,על בסיס מספר גורמים כגון הסימפטומים שתוארו לעיל .בהתאם לכך ,יש לבצע MRIבאופן תכוף יותר מאשר פעם בשנה ,אם ה SEGAגדל בין שתי בדיקות הדמייה עוקבות. אם ה SEGAגדול מספיק ,הוא עלול לחסום את זרימת נוזל השדרה בין חדרי המוח ולגרום להידרוצפלוס (הצטברות נוזלים בחדרי המוח) .במצב זה ,ייווצר לחץ מוגבר במוח שעלול לגרום להקאות ,סחרחורות ,כאב ראש ,שינויים בתיאבון ,במצב הרוח ובהתנהגות .במידה וזה קורה, יתכן ויהיה צורך להסיר את הגידול בניתוח .מאחר ו SEGA -הוא גידול שפיר (לא ממאיר) אין להשתמש בקרינה לטיפול במצב זה .ניסויים קליניים הראו כי SEGAמצטמק תחת טיפול במעכבי mTORכגון אוורולימוס וסירולימוס .תופעות לוואי של שימוש בתרופות אלו כוללות פצעים בפה (סטומטיטיס) וזיהום בדרכי הנשימה העליונה. ישנם דיווחים על גדילה מחדש של הגידול כאשר מפסיקים את הטיפול התרופתי .חשוב לדבר עם הרופא ולהבין את הסיכונים והתועלת של ניתוח לעומת טיפול תרופתי. )4מעורבות נוירולוגית: הביטויים הנוירולוגיים השכיחים של טוברוס סקלרוזיס הינם :אפילפסיה ,מוגבלויות שכליות (קלות או חמורות) ובעיות התנהגות או פסיכיאטריות .לאנשים עם TSCקל ,יש בדרך כלל פחות או אין כלל בעיות נוירולוגיות ,למרות שלעתים יכולות להיות להם לקויות למידה קלות או בעיות נפשיות. )5אפילפסיה /מחלה פרכוסית: התקפים נשארו אחד המאפיינים הנוירולוגיים השכיחים של טוברוס סקלרוזיס ,המופיעים ב - 55%מהמקרים .חלק מהתינוקות עם טוברוס סקלרוזיס יאובחנו לאחר אירוע התקף המכונה .infantile spasmsילדים גדולים יותר ומבוגרים יכולים לפתח מספר סוגי התקפים כגון התקף כללי ,התקף חלקי עם שינוי במצב ההכרה והתקפים חלקיים אחרים .למעלה מ 56% -מהאנשים |8עמוד עם טוברוס סקלרוזיס שיש להם אפילפסיה ,לא יגיבו לתרופות אנטי אפילפטיות סטנדרטיות ויאובחנו עם אפילפסיה עמידה לטיפול תרופתי .ישנם אמצעים לזהות את המקום המדוייק ממנו מתחיל ההתקף (נקרא מוקד ההתקף) ולשפר את הפעולות הנוירוכירורגיות להסרת אזורים אלו במוח .למרות שלא כל האנשים עם טוברוס סקלרוזיס ,העוברים ניתוח מוח בשל אפילפסיה, משתחררים לגמרי מהתקפים ,במקרים רבים התוצאה היא שיפור ניכר בתדירות ו/או חומרת ההתקפים. )6לקויות שכליות: ל 55-06% -מהאנשים עם טוברוס סקלרוזיס ישנן לקויות שכליות .דרגת החומרה נעה בין קלה לחמורה .חלק מהילדים מתפתחים באופן תקין עד להופעת התקפים ,אך אז התקדמותם נעצרת או מתדרדרת .אצל אנשים שההתקפים שלהם ממשיכים למרות טיפול ,יש סיכון מוגבר ללקויות שכליות. בעוד שלרוב האנשים (עם טוברוס סקלרוזיס) בעלי לקויות שכליות יש גם אפילפסיה ,לרוב האנשים עם אפילפסיה וטוברוס סקלרוזיס אין לקויות שכליות משמעותיות .לחלק מהאנשים עם טוברוס סקלרוזיס יכולים להיות קשיי למידה קלים ויש לקחת זאת בחשבון במיוחד בזמן התערבות מוקדמת ,בתוכניות לימוד ,או בחירת מקצוע. )7הפרעות נוירו פסיכיאטריות הקשורות ל טוברוס סקלרוזיס: )TSC-Associated Neuropsychiatric Disorders (TAND טוברוס סקלרוזיס קשורה למגוון רחב של ביטויים פסיכיאטריים ,התנהגותיים ושכלייםTAND . הוא ביטוי חדש ,המנסה לתאר תפקודים אלו בהקשר ל .TSC -הביטויים כוללים התנהגות אלימה ,הפרעה על הספקטרום האוטיסטי ) ,)ASDלקויות שכליות ,הפרעות פסיכיאטריות ,פגמים נוירופסיכולוגיים ,וכן קשיים בבית הספר או קשיים תעסוקתיים. טוברוס סקלרוזיס היא הפרעה גנטית המקושרת לרוב ל .ASD -לכן רצוי שקשיים בתקשורת וברכישת שפה ,קשיים באינטראקציות חברתיות ודפוסים לא רגילים של משחק או התנהגות, יובילו לבדיקת התפתחות מדוקדקת ברגע זיהוים. מומחים בכנס הקונצנזוס ל TSC-ב 2612המליצו שכל האנשים עם ,TSCייבדקו לגבי הפרעות נוירו פסיכיאטריות הקשורות לטוברוס סקלרוזיס בעת האבחנה ולפחות אחת בשנה .בדיקה מפורטת יותר תתבצע אחרי בדיקת סינון ראשונית .כל אדם עם TSCצריך לעבור הערכה פורמאלית מקיפה בנקודות זמן משמעתויות בהתפתחות (דהיינו -תינוק ,פעוט ,טרום בית ספר, שנות בית הספר המוקדמות ,שנות הביניים בבית ספר ,התבגרות ובגרות) . |9עמוד ב .עור: אלו נגעי העור האופיינים לטוברוס סקלרוזיס: )1כתמים היפו-מלנוטיים -אזורים שטוחים של העור הנראים בהירים יותר מסביבתם. כתמים אלו יכולים להיות בצורה הקלאסית של עלה ” , ”ash-leafאולם גם יכולים להופיע בכל גודל או צורה .תאי העור באזור זה מכילים פחות פיגמנטים ולכן נראים בהירים יותר. -Shagreen patch )2פיסת עור עבה ומחוספס הדומה בצבעו לצבע העור סביבו ,אולם שונה במרקם ונראה כמו קליפת תפוז .נגעי עור אלו נמצאים לרוב על הגב התחתון והעורף אולם ניתן לראותם גם באיזורים אחרים של הגוף. )0פיברומות סביב הציפורניים בכף היד או הרגל – אלו תוספות עור קטנות המופיעות מסביב לציפורני הידיים והרגליים ובד"כ מופיעות בבגרות .ניתן להסיר פיברומות אלו ע"י טיפולי לייזר או בצורה כירורגית . )5אנגיופיברומות בפנים – אלו גידולים שפירים אשר לרוב מופיעים על הלחיים ,האף והסנטר .בתחילה הם מופיעים כנקודות אדומות קטנות או בליטות קטנות אשר יכולות לגדול עם הגיל .אנגיופיברומות בדרך כלל לא מופיעות בגיל הינקות ולרוב מתחילות להופיע בגילאי 4-5או מאוחר יותר .חלק מהאנשים לא יפתחו סימנים אלו כלל במהלך חייהם .ישנן כמה גישות ניתוחיות לטיפול בממצאים אלו וביניהם שימוש בלייזר .לאחרונה ישנם מחקרים המראים שטיפול בקרם רפאמיצין נראה מאוד מבטיח. – Fibrous cephlic plaque )5דומה לאנגיופיברומה אולם נמצא על המצח והגולגולת. פיסת עור זו זהה בצבע לעור שסביבה .היא יכולה להיות רכה או דחוסה וקשה .בבדיקה הראשונית יש להשתמש במנורת ( Woodאולטרה-סגול) לראות את הכתם ההיפומלנוטי במיוחד אצל תינוקות בהירי עור ולחפש נגעים עוריים נוספים. ג .כליות: אנגיומיוליפומות כלייתיות הינן גידולים שפירים והן הממצא הכלייתי השכיח ביותר בחולי טוברוס סקלרוזיס .אנגיומיוליפומות מופיעות אצל 70%-80%מהמבוגרים והילדים הגדולים עם טוברוס סקלרוזיס .גידולים אלו מופיעים בגיל הילדות וגדלים לרוב בצורה אטית אשר אינה מהווה בעיה עד לגיל הבגרות .אנשים עם TSCזקוקים למעקב הדמייה שגרתי של הכליות. | 01ע מ ו ד לראשונה בעת האבחון ולאחר מכן פעם בשנה עד שלוש שנים לכל ימי חייהם .הבדיקה המועדפת להדמייה של הכליות הינה .MRIאניגיומיוליפומות הגדולות מ 5 -ס"מ יכולות לגרום לתסמינים כגון המטוריה (דם בשתן) בגלל המצאות של כלי דם לא תקינים בתוכן .ניתן לטפל באניגיומיוליפומות בהליך הנקרא אמבוליזציה ,שבו אספקת הדם אל הגידול נחסמת. מעכבי mTORהם הטיפול המקובל כיום באנגיומיוליפומות אשר הולכות וגדלות ,על מנת למנוע דימום עתידי ובעיות אחרות .זאת עקב שיעור הישנות גבוה של הגידולים וסכנת דימום לאחר האמבוליזציה ,וההצלחה של טיפול במעכבי mTORבניסויים הקליניים. אמבוליזציה סלקטיבית מהווה קו שני לטיפול באנגיומיוליפומות בגדילה ,וכן טיפול ראשוני באנגיוליפומות מדממות .אמבוליזציה סלקטיבית עדיפה על פני התערבות ניתוחית ,למרות שניתוח לעיתים הכרחי להסרת אנגיומיוליפומות ,יש להימנע מכריתת הכליה ( . ) nephrectomy חשוב לבצע ניטור של לחץ ה דם בכל ביקור רופא מכיוון שזה יכול להוות סימן ראשוני למעורבות כלייתית .תסמינים אחרים הדורשים מעקב הנם דם בשתן ,ותלונות על כאב בטני או מותני . הסתמכות רק על בדיקות דם ושתן באנשים עם TSCלניטור תפקוד כלייתי אינה מספיקה מכיוון שבדיקות תקינות אלו אינן בהכרח מצביעות על אי מעורבות כלייתית. ממצא שכיח נוסף בחולי TSCהן ציסטות כלייתיות .הציסטות יכולות להופיע בכליה אחת או בשתיהן ובדרך כלל אינן דורשות טיפול ,אלא אם כן הן גדלות ותופסות חלק נכבד מהכליה. למספר מועט של אנשים עם TSCישנה בנוסף מחלת כליות פוליציסטיות ( . ) PKDהגן TSC2 ממוקם בסמוך לאחד הגנים של PKDעל כרומוזום .10לכן ,כאשר יש חסר ) (deletionגדול בכרומוזום זה לעיתים נפגעים שני הגנים ( TSC2ו . ) PKD -אדם יפתח את שתי המחלות אם שני הגנים שלו פגועים ולרוב ילדים אלו נולדים כבר עם PKD . PKDמאופיין בציסטות כלייתיות מרובות אשר גדלות ומתרבות עם הזמן ,וגורמות למאסת הכליה לגדול .בסופו של דבר הכליות הפגועות קורסות וגורמות לכשל כלייתי הדורשים דיאליזה והשתלת כליה. ד .לב: Cardiac Rhabdomyomasרבדומיומות לבביות הם גידולים שפירים הנוצרים בדרך כלל בלב של תינוקות עם .TSCגידולים אלו מגיעים לשיא גודלם ביילוד .השכיחות של הגידולים נעה בדיווחים שונים מ 47% -ל .67% -אקו לב הינו כלי הכרחי על מנת לקבוע את גודל ומיקום הגידולים ,ולהעריך את תפקוד הלב .הרוב המכריע של גידולים אלה נסוג באופן ספונטני ובסופו של דבר נעלם ,אולם למעט מהאנשים עם TSCיהיו הפרעות קצב לטווח ארוך ,שיצריכו ניטור במהלך כל החיים. | 00ע מ ו ד ה .עיניים: גידולים שפירים וכתמי דפגמנטציה עלולים להופיע באנשים עם TSCאך רק לעתים נדירות עלולים לגרום לבעיות ראיה או לאיבודה .מומלץ לבצע בדיקת עיניים בזמן האבחון ובהמשך מעקב על פי המלצת רופא עיניים אשר מכיר את המחלה. ו .ריאות: מעורבות ריאתית שכיחה הרבה יותר בנשים מאשר בגברים עם . TSCהגיל הממוצע להופעת הסיפטומים הוא בגיל הפוריות ,למרות שתיתכן מעורבות ריאתית במתבגרים עם TSCוגם בנשים בגיל הבלות .לכן ההשערה היא כי מעורבות ריאתית ב TSC -תלויית אסטרוגן .בכל זאת ישנם דיווחים מועטים על גברים שלהם יש מעורבות ריאתית .נשים רבות שיש להן מעורבות ריאתית בגלל ,TSCיפתחו מחלה ניוונית של ציסטות ריאתיות ). lymphangioleiomyomatosis (LAM קוצר נשימה לאחר פעילות גופנית קלה ,שיעול או חזר-אוויר ( )pneumothoraxספונטני יכולים להיות סימנים ראשוניים למעורבות ריאתית .ההתקדמות של מעורבות ריאתית כזו יכולה להביא לכשל ריאתי ואנשים מסוימים עשויים להידרש להשתלת ריאות . מחקרים עדכניים הראו שלקראת גיל 56לכ 56% -מהנשים עם TSCישנן ציסטות בריאות ,אך לא כולן יפתחו סימני . LAMמומלץ שנשים עם TSCיעברו טומוגרפיה ממוחשבת של בית החזה - ) High Resolution Chest computed Tomography (HRCTסביב גיל 15שנים או בעת האבחון בנשים בוגרות. HRCTשל הריאות היא הבדיקה המומלצת ועדיפה על פני צילום רנטגן אשר יכול לפספס סימנים ראשוניים של מעורבות ריאתית .במידה וישנה מעורבות ריאתית ,חשוב להימנע מעישון ומתרופות המכילות אסטרוגן .יש לבצע מעקב תקופתי אצל רופא ריאות העובד עם חולי TSCו LAM -ולבצע בדיקת , HRCTתפקודי ריאות ובדיקה של הליכה במשך 0דקות במרווחי זמן כהמלצת הרופא. ז .שיניים וחלל הפה: מעורבות של הפה בחולי TSCיכולה לכלול פיברומות בחניכיים ושקעים זעירים בשיניים. הפיברומות מופיעות כצמיחת יתר של חניכיים ויכולות להיות די נרחבות ,אף על פי שממצא זה אינו נפוץ באנשים עם .TSCשכיחות שקעים זעירים באוכלוסיה רגילה הינו 7%וכ 06% -בחולי . TSCהשקעים נראים בחלק הקדמי והאחורי על משטחי השיניים ,אזורים אשר בדרך כלל לא | 02ע מ ו ד יתפתחו בהם חורים של עששת .השקעים הזעירים יכולים להתגלות באמצעות צביעה מיוחדת . dental plaque-disclosing stainבדיקת שיניים איננה פולשנית ובד"כ מבוצעת ע"י שיננית .יש להקפיד על היגיינת הפה הכולל צחצוח שיניים ושימוש בחוט דנטלי כטיפול מניעתי. ח .איברים אחרים: ציסטות ואנגיומיוליפומות הדומות לאלו שבכליות ,יכולות להימצא באיברים אחרים כגון :בלוטת יותרת הכליה (אדרנל) ,כבד ,ריאות ,שחלות ולבלב .נגעים אלו בדרך כלל לא גורמים לתסמינים ולא דורשים טיפול .ביצוע ביופסיה מנגע חשוד מומלצת רק כאשר הוא גדול במיוחד ,צומח, גורם לתסמינים ,או מציג מאפיינים חשודים .במידה והם גורמים לתסמינים ,יש לפנות למומחה המתאים שיחליט האם ישנו צורך להתערבות רפואית והתערבות כירורגית . | 03ע מ ו ד גנטיקה בחולי TSC גנים הם הוראות ביוכימיות נמצאים בתוך התא ,בדומה לתוכנה הנמצאת בתוך מחשב .אצל בני אדם ישנם 22זוגות כרומוזומים ,ועוד זוג כרומוזומי מין .לנשים יש 2כרומוזומי Xולגברים יש Xו .Y -הגנים נמצאים על הכרומוזום ובאים בזוגות ,כאשר עותק אחד מועבר בתורשה מכרומוזום האם והשני מהכרומוזום המגיע מהאב .לכל האנשים ישנן וריאציות (שינויים) בתוך הגנים .ישנם שינויים הגורמים למחלות ,יש שינויים שגורמים לסיכון מוגבר לפתח מחלות מסויימות ויש שלא גורמים כלל לבעיות .שינויים מסויימים מועברים ע"י אחד ההורים בתורשה ושינויים אחרים יחודיים לאותו אדם. TSCנגרם ע"י שינוי (הנקרא מוטציה מכיון שהוא גורם למחלה) בגן TSC1על גבי כרומוזום 0או על ידי מוטציה בגן TSC2על גבי כרומוזום TSC .10היא מחלה אוטוזומלית דומננטית ,כלומר ישנה מוטציה בעותק אחד של אחד מהגנים אשר גורמת למחלה .הדומיננטיות מתייחסת לעובדה שמספיק גן אחד פגום כדי לגרום להופעת ביטויים אופייניים .הרבה מחלות תורשתיות כמו TSC יכולות להיות ספורדיות ,כלומר ההפרעה לא התרחשה קודם לכן במשפחה .התרחשות ספורדית הינה תוצאה של מוטציה חדשה כפי שקורה בשני שליש מחולי .TSCבשליש הנותר מדובר במוטציה המועברת מאחד ההורים. לחולי TSCיש סיכוי של 56%להוריש את המחלה לצאצא .אם ההורים אינם חולים ,הסיכוי להופעת TSCבאח של מי שאובחן ב TSC -הוא כ .1-2% -האפשרות להבדיל בין מחלה שעברה בתורשה לבין מחלה שנגרמה ע"י מוטציה חדשה מתבססת על הערכה יסודית של כל בני המשפחה (הורים ואחים) של הפרט עם . TSC לא מוכרים מקרים עם מוטציות בשני הגנים והמחלה אינה מדלגת דור ,אך ישנה סבירות שלאחד מבני משפחה המחלה כ"כ קלה שנראה כאילו כלל לא נפגע .בשלב זה לא ניתן לנבא את הביטויים ואת חומרת המחלה על סמך המוטציה של הפרט. התקדמות משמעותית בהבנת התפקוד של הגנים ל TSC -הביאה לניסויים קליניים לבחינת תרופות בעלות יכולת להפסיק צמיחת גידולים ולהשפיע על ביטויים נוירולוגים של ,TSCכולל התקפים אפילפטיים ותפקודים שכליים .הגנים של TSCפועלים ביחד במסלול שמבקר גדילת תאים .המחקר הבסיסי והקליני במחלה מתקדם מהר מאוד ,בתקווה שיום אחד ניתן יהיה למנוע תסמינים של .TSC בדיקות גנטיות בTSC- בדיקה גנטית מאפשרת לזהות היכן ואיזו מוטציה התרחשה באחד משני הגנים הגורמים ל.TSC - המידע יכול לתרום בכמה מישורים .במקרים מסוימים ,זיהוי מוטציה יעזור באבחון מדויק של | 04ע מ ו ד TSCבאנשים שעדיין לא פיתחו מספיק תסמינים לאבחון קליני .ב 15% -מהמקרים לא מזהים מוטציה באף אחד משני הגנים TSC1או ,TSC2אך זה לא שולל אבחנה של המחלה .לעומת זאת, זיהוי מוטציה מאשר אבחנה וודאית .לאחר שזוהתה מוטציה באחד מבני המשפחה ,בני משפחה אחרים יכולים לבצע את הבדיקה על מנת לדעת אם גם להם יש TSCמבלי לעבור הערכה קלינית מקיפה .בנוסף לכך ,מציאת מוטציה מאפשרת מתן ייעוץ בתכנון המשפחה. למרות הידע הרב לגבי המוטציות של ,TSCבלתי אפשרי לנבא את חומרת המחלה באדם עם אבחנה חדשה של .TSCהתסמינים יכולים להיות מועטים וקלים בבן משפחה אחד ,ואילו בבן משפחה אחר המחלה יכולה לפגוע בצורה נרחבת וקשה יותר .עם זאת ,לרוב האנשים עם מוטציה של TSCיימצאו סימנים ותסמינים אופייניים בבדיקת רופא המכיר היטב את המחלה .חשוב להבדיל בין מוטציה ספורדית למוטציה שעברה בתורשה ,כיוון שישנו סיכון שישנם אנשים נוספים במשפחה שנפגעו ולכן מומלץ שבני משפחה של חולה שאובחן לראשונה ,יבדקו אף הם. מה שמסבך עוד יותר את הייעוץ הגנטי היא תופעה הנקראת מוזאיקה של תאי המין .במצב זה, לאדם יש ביציות או זרעונים הנושאים גן פגום ,אך תאים אחרים בגוף הינם תקינים .במצב נדיר זה ,לאנשים אין אומנם סימני TSCאך הם יכולים ללדת יותר מילד אחד עם .TSC בהתחשב במורכבות הגנטיקה של TSCכל המשפחות שבהן יש אדם עם ,TSCצריכות לקבל ייעוץ גנטי להערכת הסיכוי שגם להם יש TSCוהסיכון ללדת ילדים עם .TSC ישנן מספר מעבדות ברחבי העולם המציעות בדיקה גנטית של TSCעל פי דרישת הרופא .חשוב לבדוק האם הביטוח הקיים מכסה את הבדיקה ומהי העלות במקומות השונים במידה ולא .לציין כי בישראל אין עדיין (נכון לתחילת )2615אופציה לבדיקה שכזו. ייעוץ גנטי יועצים גנטיים מתמחים בגנטיקה ובייעוץ במסגרת הכשרתם כאנשי צוות רפואי .היועצים מספקים לאדם ולמשפחתו מידע על מצבם הגנטי ומה מידת הסיכון שלבני משפחה אחרים גם יש .TSCהם גם עוזרים לזוגות לקבל החלטה בנושא לידת ילדים .המטרה של ייעוץ גנטי היא לוודא שהאדם ובני משפחתו מבינים את המשמעויות הגנטיות של האבחנה ,ולסייע להם לקבל החלטות אישיות ורפואיות .הפניה לייעוץ גנטי שכזה בישראל ,ניתן לקבל דרך מרפאת .TSC | 05ע מ ו ד תמיכה ומידע חיוני כאשר אתה או אחד מבני משפחתך מאובחן עם , TSCסביר להניח שזו הפעם הראשונה שתתקל בהפרעה גנטית נדירה זו .במידה והנך הורה ,אתה עשוי לתהות "האם אני גרמתי לזה?" או "האם אני העברתי את ההפרעה הזאת לילד שלי?" .עשויים להיות לך חששות לגבי העתיד .אלו תחושות אופייניות אצל אדם הלומד להתמודד עם האבחנה . במידה ואובחנת בגיל מבוגר ,יתכן ותהרהר כיצד זה יכול להשפיע על המשך חייך וחיי משפחתך. כיצד זה ישפיע על בריאותך ,והיכן תוכל למצוא מידע ותמיכה . אנשים עם TSCומשפחותיהם לומדים על המחלה ועל השפעותיה בעתיד בדרכים שונות .ישנם כאלה שרוצים לקבל את כל המידע הקיים על מנת לדעת כיצד להתמודד עם המחלה וישנם כאלה שמעדיפים להתמקד רק בנושאים שדורשים טיפול .אין דרך נכונה להתמודדות עם המחלה וכל אדם בוחר את הדרך שלו. ההתמודדות עם המחלה יכולה להיות מתסכלת כי המחלה אינה צפויה ואין לדעת מה ילד יום. ישנם כאלה המשווים את ההתמודדות עם המחלה להליכה בשדה מוקשים ,מכיון שלא ניתן לצפות מתי יקרה המשבר הבא. בשל העובדה ש TSC -כל כך מגוונת ומשפיעה בצורה אחרת על כל אחד ,לא ניתן לחזות כמה האדם הספציפי יפגע .אי הודאות יכול לגרום למתח רב ותסכול של האדם ובני משפחתו .תמיכה של בני המשפחה והסביבה הקרובה ,כמו גם תקשורת פתוחה ואמינה עם המטפלים ,חשובים מאוד למתן כוח על מנת להמשיך בהתמודדות עם המחלה הן לחולה והן לבני משפחתו .חברות בקבוצות תמיכה ובעמותת TSCיכולות לספק תמיכה ומידע להם זקוקים החולה ומשפחתו . מידע נוסף בשפה האנגלית ניתן לקבל באתר העמותה האמריקאית www.tsalliance.org. - | 06ע מ ו ד שאלות שכיחות ש .מהי תוחלת החיים של חולי ? TSC ת .לאור התקדמות הטיפול הרפואי במאובחני TSCוהבנה של ההשלכות החמורות ,לרוב החולים תהיה תוחלת חיים רגילה .עם זאת ,סיבוכים באיברים חשובים כמו כליות ריאות ומוח עלולים לגרום לתחלואה קשה ואף למוות אם מוזנחים או לא מטופלים כראוי. מוות פתאומי ולא צפוי עקב אפילפסיה ) (SUDEPדווח באנשים עם .TSCכמו גם מוות בתינוקות עם TSCעקב גידולים לבביים שלא טופלו .על מנת להפחית את הסיכונים ,אנשים עם TSCצריכים להקפיד לעקוב אחר ההמלצות לביקורת ולבצע את הבדיקות כדי לזהות סיבוכים אפשריים החיים. כל לאורך ההמלצות ע" פ ולפעול ש .האם הילד שלי ,שיש לו ,TSCנמצא בסיכון להיות בעל מוגבלויות התפתחותיות? ת .לילד עם TSCיש סיכון מוגבר מהממוצע לבעיות התפתחותיות ,הפרעות בספקטרום האוטיסטי או הפרעות התפתחותיות נרחבות שיש לאבחנם מוקדם על ידי אנשי מקצוע מומחים. התערבות מוקדמת יכולה להוות מפתח להתפתחות אופטימלית של ילדי .TSCקרוב ל56% - מהאנשים עם TSCיצטרכו תמיכה לאורך כל חייהם ,אך רבים אחרים יכולים להמשיך לחיות חיים עצמאיים. ש .האם לאדם עם TSCשתסמיניו קלים ,גם ילדו יהיה עם תסמינים קלים ? ת .לאנשים עם תסמינים קלים של TSCעשוי להיוולד ילד עם הסתמנות קשה יותר .למעשה, ישנם אנשים אשר יש להם תסמינים כל כך קלים ,שמגלים את מחלתם רק כאשר ילדם מאובחן ב ,TSC -או עד אשר נושאים רפואיים נוספים אצלם מובילים לאבחנה . ש .האם הגידולים סרטניים ? ת .הגידולים כתוצאה מ TSC -הם שפירים או אינם סרטניים ,אך עדיין עשויים לגרום לבעיות. גידולים במוח ,יכולים לחסום את הזרימה של הנוזל השדרתי ) (CSFבתוך החללים של חדרי המוח .הדבר יכול להוביל לשינויים התנהגותיים ,בחילות ,כאבי ראש או תסמינים אחרים. | 07ע מ ו ד הגידולים בלב בדרך כלל בשיא גודלם כבר בלידה ,ועם הזמן מצטמצמים ככל שהילד גדל . גידולים אלו ( )rhabdomyomasיכולים לגרום לבעיות בלידה ,אם הם חוסמים את זרימת הדם או גורמים להפרעות בקצב הלב (אריתמיה) .גידולים בעיניים אינם נפוצים ,אבל הם יכולים לגרום לבעיות אם הם תופשים חלק גדול מהרשתית .אצל חלק מהנשים עם ,TSCציסטות או גידולים בריאות יכולים לגרום נזק לריאות ,שמוביל לקוצר נשימה ולפעמים עד לקריסת ריאה. אנגיומיוליפומות כלייתיות מופיעות בכ 56%-מהאנשים עם TSCויכולות להיות כל כך גדולות עד שהן יכולות לפגוע בתפקוד הכלייתי או לקרע ולגרום לדימום משמעותי. ש .מאחר ואין ריפוי למחלה מה ניתן לעשות ? ת .אבחון והתערבות מוקדמים יכולים לעזור להפחית עיכובים התפתחותיים אצל אנשים עם .TSCטיפול אגרסיבי בכל הסימפטומים של ,TSCהכוללים גידולים ,פרכוסים וקשיים שכליים יאפשר לספק את איכות החיים הגבוהה ביותר האפשרית לאנשים עם .TSC ניתוח יכול לעזור לשמר תפקוד של איברים שנפגעו .טכנולוגיה משופרת מסייעת לאתר ולהסיר נקודתית את החלקים במוח אשר גורמים להתקפים .התקדמות משמעותית בהבנת תפקידם של הגנים ב TSC -מביאה לחידוש ושיפור אפשרויות טיפוליות .כל יום מקרב אותנו לטיפולים טובים יותר ולריפוי ל.TSC - | ע מ ו ד08 ביבליוגרפיה 1. Au KS, Williams AT, Roach ES, Batchelor L, Sparagana SP, Delgado MR, Wheless JW, Baumgartner JE, Roa BB, Wilson CM, Smith- Knuppel TK, Cheung MY, Whittemore VH, King TM, Northrup H (2007) Genotype/phenotype correlation in 325 individuals referred for a diagnosis of tuberous sclerosis complex in the United States. Genet Med 9(2):88-100 2. Crino PB, Nathanson KL, Henske EP (2006) The tuberous sclerosis complex. N Engl J Med 355(13):1345-56 3. de Vries P, Humphrey A, McCartney D, Prather P, Bolton P, Hunt A; TSC Behaviour Consensus Panel (2005) Consensus clinical guidelines for the assessment of cognitive and behavioural problems in Tuberous Sclerosis. Eur Child Adolesc Psychiatry 14(4):183-90 4. Krueger DA, Northrup H on behalf of the International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Group (2013) Tuberous sclerosis complex surveillance and management: Recommendations of the 2012 International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Conference. Pediatric Neurology 49: 255-265. 5. Northrup H, Krueger DA on behalf of the International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Group (2013). Tuberous sclerosis complex diagnostic criteria update: Recommendations of the 2012 International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Conference. Pediatric Neurology 49 (2013) 243-254. 6. Roth J, Roach ES, Bartels U, Jozwiak S, Koenig MK, Weiner HL, Franz DN, Wang HZ (2013). Subependymal giant cell astrocytoma: Diagnosis, screening, and treatment. Recommendations from the International Tuberous Sclerosis Consensus Conference 2012. Pediatric Neurol 49:439-444. 7. Teng J, Cowen EW, Wataya-Kaneda M, Gosnell ES, Witman PM, Hebert AA, Mlynarczyk G, Soltani K, Darling TN (2014) Dermatologic and dental aspects of the 2012 International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Statements. JAMA Dermatol (in press) | 09ע מ ו ד נספחים קריטריונים דיאגנוסטיים לטוברוס סקלרוזיס * מאפיינים עיקריים 1 כתמים היפומלנוטיים (שלושה או יותר בקוטר של 5מ"מ לפחות) 2 אנגיופיברומות (שלוש או יותר) או תוספת עור על המצח /קרקפת 3 פיברומות בצפורניים (שתיים לפחות או יותר) 4 Shagreen patchפיסת עור עבה ומפוספס 5 גידולים שפירים ברשתית 6 *Cortical dysplasiaהפרעות התפתחותיות של רקמת המוח 7 ) Subependymal Nodules-(SENsגושים בחדרי המוח 8 ) Subependimal Giant Cell Astrocytoma-(SEGAאסטרוציטומה בחדרי המוח 9 גידול שפיר לבבי Rhabdomyoma 10 ציסטות ריאתיות )** Lymphangioleiomyomatosis (LAM 11 -Angiomyolipomasגידולים שפירים בכליה (שניים או יותר) ** מאפיינים משניים 1 נגעי עור בצורת "קונפטי" 2 שקעים באמייל של השיניים (שניים או יותר) 3 פיברומות בחלל הפה (שתיים או יותר) 4 כתם חסר צבע ברשתית העין 5 ציסטות כלייתיות מרובות 6 גידולים שפירים באברים אחרים (לא בכליות) אבחנה מוחלטת :שני מאפיינים עיקריים או מאפיין אחד עיקרי ולפחות שני מאפיינים משניים. אבחנה אפשרית :מאפיין אחד עקרי או לפחות שני מאפיינים משניים. *כולל טוברים והפרעות נדידה בחומר הלב ** שילוב של LAMעם אנגיולימפומות ללא מאפיינים אחרים ,אינו מהווה קריטריון לאבחנה מוחלטת * Northrup H, Krueger DA, on behalf of the International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Group (2013). Tuberous sclerosis complex diagnostic criteria update: recommendations of the 2012 international tuberous sclerosis complex consensus conference Pediatr Neurol 49: 243-254. | 21ע מ ו ד 25המלצות למעקב בTSC - למאובחנים לראשונה או לניהול מתמשך ב TSC חשודים כ TSC מערכת עצבים מרכזית ומוח MRIמוח עם ובלי גדוליניום כן כל 1-0שנים עד גיל 25 וכמבוגר אם היתה SEGA (חומר ניגוד) בילדות במרווחי זמן קבועים EEG כן ,אם לא תקין יש לבצע EEGשגרתי על פי הצורך וידיאו EEGבמשך 25שעות הקליני. וידיאו EEGכאשר יש ספק לגבי ההתקפים או כאשר יש התנהגות לא מוסברת או שינוי נוירולוגי בדיקת ( TANDתשאול לגבי כן לפחות פעם בשנה בכל ביקור במרפאה הפרעות נוירו פסיכולוגיות) הערכה מקיפה של TAND במידה ויש חשד לTAND - ייעוץ להורים של תינוק הדרכת ההורים לזהות התקף בצמתי התפתחות מרכזיים: גיל 6-0,0-0,0-0,12-10,15-25 ולפי הצורך בהמשך אפילפטי מסוג, TEETH, SIN Infantile spasms עיניים ,שיניים ,עור בדיקת עיניים מקיפה כולל קרקעית העין כן פעם בשנה אם יש רקמה חריגה או ממצאים בעת הבדיקה הראשונה. בדיקה דנטאלית מפורטת כן כל 0חודשים צילום רנטגן פנוראמי של השיניים אם מעל גיל 7שנים בגיל 7אם לא בוצע קודם. בדיקת עור מפורטת כן פעם בשנה לב אקו קרדיוגרפיה עוברית רק אם מזהים גידולים לבביים באולטרא סאונד בהריון | 20ע מ ו ד אקו קרדיוגרם (אולטרא סאונד) כן בילדים ,במיוחד אם פחות מ 0 -שנים כל 1-0שנים אם יש גידולים לבביים בילדים אך ללא סימפטומים .ובאופן תדיר יותר בילדים עם סימפטומים. אלקטרו קרדיוגרם כן אחת ל 0-5-שנים :בתדירות גבוהה יותר אם יש סימפטומים ))ECG /EKG כליות לחץ דם כן כל שנה MRIבטן כן כל 1-0שנים בדיקת קצב סינון הדם כן כל שנה בכליה -תפקוד כלייתי ()GFR ריאות בדיקה קלינית לסימפטומים כן בכל ביקור במרפאה של LAM בדיקת תפקודי ריאות ומבחן 0 בנשים מעל גיל .15 בכל שנה אם אובחנו ציסטות דקות הליכה בגברים רק אם יש סמטומים. ב :HRCTבשאר כל 5-16שנים טומוגרפיה ממוחשבת ברזולוציה גבוהה של בית כן כל 2-0שנים אם התגלו ציסטות ב HRCT החזה ()HRCT ייעוץ לגבי סיכון בעישון ושימוש באסטרוגן במתבגרים ונשים בכל ביקור במרפאה לאנשים בסיכון ל LAM גנטיקה ייעוץ גנטי עץ משפחה של 0דורות הצע בדיקה גנטית וייעוץ במידה ולא בוצע בעבר, לאנשים בגיל הפוריות